Colombia Médica Vol. 37 N° 1, 2006 (Enero-Marzo) Macroglosia: Etiologia multifactorial, manejo multiple Laura Pitan Martinez, O.D.* RESUMEN Lamacroglosia designa una condicién donde a lengua en posicién de reposo protruye més alla del reborde alveolar.La lengua ces una estructura importante en funciones vitales como la deglucién, la fonacién y la respiracién. Participa en los procesos de desarrollo y crecimiento crancofacial. La macroglosia puede causar anomalfas dento-mdsculo-esqueléticas,crear problemasenla ‘masticacién,fonacién y manejo dela via aéreac inestabilidad del tratamiento de ortodonciao cirugis ortognitica.Elconocimiento delos signos y sintomas dela macroglosia y su diferencia con a macroglosiarelativao pscudomacroglosia contribuiré aidentificar estos pacientes quienes se pueden intervenir a tiempo con un procedimiento quirtrgico o no quirdrgico segiin el caso, con el fin cde mejorar su funcién, estética y asegurar la estabilidad del tratamiento. Palabras clave: Macroglosia: Pseudomacroglosia; Ortodoncia; Cirugla ortognética; Glosectomta. Macroglossia: Multifactorial etiology, multiple management SUMMARY Macroglossia designates a condition where the tongue in rest position protruyes beyond the alveolar edge. The tongue is an {important structure in vital functions as swallowing, phonation and breathing. It participates in the development processes and craniofacial growth, Macroglossia can cause dentomusculoskeletal deformities, create problems in the mastication, speech and ‘handling of the airway and instability of orthodontic treatment or orthognathic surgery. The knowledge of signs and symptoms ‘of macroglossia and their difference with the relative macroglossia or pseudomacroglosia will contribute to identify these patients ‘who can be intervened on time with a surgical or not surgical procedure according to the case, with the purpose of improving their function, aesthetics and to assure the stability of the treatment, Key words: Macroglossia; Pseudomacroglossia; Orthodontics; Orthognathic surgery: Glossectomy. ANTECEDENTES Lamacroglosiahasidodescritaen laliteratura, Galeno, lamencion6 por primera vez enel siglo ILy lailustraronen esculturas medievales. Cierto niimero de casos se regis- traron en los siglos XVI y XVII. En 1658 se llevé a cabo el tratamiento quinirgico de un caso de macroglosia causado por envenenamiento de mercurio y en 1680 Bartholin opers un paciente con macroglosia, En 1854 se publicé el primer informe de una macroglosia congénita secundaria a un hamartoma linfético'. ETIOLOGIA Existen causas congénitas y adquitidas de lamactoglosia verdadera; los ejemplos del agrandamiento congénito incluyen hipertrofia muscular, hiperplasia glandular, hemangioma, linfangioma. Ademés,aparece en ondicio- nes como cretinismo, sindrome de Down, sindrome de Hurler, macroglosia autosémica dominante’, diabetes ‘mellitus neonatal'*, sindrome Beckwith-Wiedemann’**, (Causas adquiridas como: acromegalia, mixedema,amiloi- dosis, hipotiroidismo, sffilis terciaria, quistes o tumores comomioma’*, sarcoma’, traumaneurolégico’ lipomatosis simétrica benigna’,hipertrofia idiopética, hipertrofia re- versible como efecto colateral de la terapia de inhalacign de beclometasonal”; hay también edema de Ia lengua que puede ser causado porreaccién auna variedad de alergenos * Residente de Ontodoncia, Escuela de Odontologia, Facultad de Salud, Universidad del Valle, Cali, Colombia. e-mai-alavimar@ yahoo.com Recibido para publicacién octubre 13,2004 Aprobado para publicacién enero 17, 2006 © 2006 Corporacién Editora Médica del Valle Colomb Med 2006; 37: 67-73Colombia Médica que incluyen algiin alimento (alcachofa) o medicamentos como inhibidores de la enzima convertidora de angio- tensina'!0 como una complicacién relacionada con la duracién de algunas cirugias por compresién mecénica local (1a presi6n ejercida por el retractor de lengua w otro instrumento) o debida a obstruccién regional (flexién del cuello,o posicién bajade la cabeza) que impide el adecua- do drenaje venoso y linfético"™. La amiloidosis es una enfermedad en la que se forma yy deposita el material de protefna en tejidos y Srganos ‘blandos como respuesta a varias discrasias celulares 0 condiciones inflamatorias. Su método definitivo de diag- néstico es la biopsia y el tefido adiposo subcutiineo abdo- minal el sitio més indicado para tomarla pero es un procedimiento invasivo que causa granincomodidadenel paciente; por ello, la biopsia oral es una altemnativa para descubrir el depésito de amiloide. Se ha informado que la mucosa oral es el lugar mas comtin donde se encuentra el amiloide, seguido por la lengua, paladar, enc‘a y piso dela boca”. Los signos asociados mas comunes son fatiga, pérdida de peso y ptirpura periorbital", que son altamente inespecificos, a diferencia de la macroglosia,considerada ‘como patognoménica para esta enfermedad, pues se halla en 12% a 20% de los individuos afectados por amiloidosis sistémica primaria. La superficie de la lengua puede ser lisa y secaotener ppulas,nédulos, placasobulas, fisuras, tilceras, hemorragias, aumento de tamafo y grosor,con un grado mayor de rigidez que el normal, y que puede llegar hasta la disfagia dolorosa. Se presentan masas nodulares que causan protrusién y desfiguran la cara, las arterias temporales se ven prominentes"*. La amiloidosis de la lengua se puede asociar con discrasia subyacente de células plasmsticas, en particular mieloma y por tanto se debe considerar como un fenémeno paraneoplistico de estas enfermedades hematolégicas".Se la ha informado ‘como una complicacién a largo plazo de la hemodilisis y en pacientes con terapia de reemplazo renal” Los teratomas estén compuestos de tejidos de 3 capas igerminales que muestran varios grados de diferenciacién. Surgen de células pluripotenciales y células embriolégicas ectépicas no germinales. En los nifios aparecen con mas frecuencia en la regién del sacrocdccix, las génadas y el ‘mediastino; los teratomas de cabeza y cuello son raros, constituyen 5% de los informados. El sitio més comin de ‘ocurrencia son la nasofaringe y la regién cervical. El tera- toma de lengua es muy raro se cree que embriolgicamente sedapor un desplazamiento de cétulas del tubérculo impr” Vol. 37 N° 1, 2006 (Enero-Marzo) El lipoma de lengua se presentacomoun signo diferen- te ante un caso de sindrome orofaciodigital (OFD) tipo II © sindrome de Mohr: en una paciente que tenia polisin- dactilia, hipertelorismo, fisura parcial del labio superior. Este sindrome porlo general se hadescritocon hamartomas cen la lengua y no lipomas™ La macroglosia funcional ocurre cuando la lengua no se adapta a la cavidad oral después de un procedimiento quirtrgico®. En términos de frecuencia, las causas habi- tuales de macroglosia verdadera son: hipertrofia muscular, sindrome de Down, infangioma, angiomas y fibromas™, DIAGNOSTICO La valoracién del tamaiio de la lengua se basa en criterios subjetivos al observar la discrepancia clinica entre su tamaiio y el de la cavidad oral‘*%*, También puede ser por medida directa o tomada en modelos de , © mediante radiograffa lateral de créneo en posicién habitual con{alenguaen reposo, puesen posicign céntrica el dorso de la lengua contacta al paladar y no se puede trazar su contomno™”; mas recientemente se eva~ Ia con resonancia magnética’. La lengua alcanza aproximadamente el tamaiio definitivo a la edad de 18 affos".Elpromediodel volumen de lalenguaen losadultos es mayor en los hombres que en las mujeres, 25.3 cm* y 22.6 em’, respectivamente™. Hay una alta correlacién centre la lengua y el arco inferior y es mas alta en la parte posterior del arco dental: Macroglosia relativa o pseudomacroglosia. Es una condicién en la que la lengua es normal en tamatio pero parece relativamente grande con respecto a sus relacio- nes anatémicas; puede ser debido a postura habitual de la lengua, hipertrofia tonsilary deadenoides, quistesotumo- res que desplazan la lengua hacia adelante, paladar bajo y deficiencia de los arcos superior e inferior en el plano transversal, vertical y anteroposterior que disminuyen el volumen de la cavidad oral, asf como el micrognatismo inferior. Se puede distinguir de la macroglosia verdadera, pues los métodos de manejo son diferentes. Siel problema es secundario a un aumento de las amigdalas que despla- zan la lengua adelante, la conducta es la amigdalectomié que aumenta el volumen orofaringeo para acomodar Ia Iengua. Si la mandibula tiene una deficiencia severa en tamaiio y hay una macroglosia relativa, la cirugia de avance mandibular también levael volumende lacavidad oral, Sil quiste o tumor es el factor etiolégico, se indicaColombia Médica Foto 1. Lengua macroglésica. Cortesia del doctor Mauricio Moreno, cirujano maxilotacial, Hospital Uni- versitario del Valle, Cali, Colombia. el retiro de la lesién', Signos y sintomas de la macroglosia. La evaluacién de la lengua debe incluir estudios clinicos, radiol6gicos y funcionales relacionados con las interferencias en la fonacién, lamasticacién, larespiracién y laestabilidad del tratamiento*2"", Caractertsticas elinicas. Se observa un agranda- miento dela lengua que adquiere aspectofestoneadoy una forma ancha y plana; mordida abierta (anterior o poste- rior); como la lengua Ilena la cavidad oral, a través de la mordida abierta anterior ella se ubica entre los dientes en reposo. Puede haber prognatismomandibular,maloclusién clase Ill cono sin mordida cruzada, inclinacién vestibular de los dientes posteriores (curva de Monson positivaen el arco superior, curva de Wilson invertida en el arco infe- rior), curva de Spee acentuada en el arco superior © invertida nel inferior aumento dela dimensi6n transver- sal de los arcos y asimetrfa, diastemas en los arcos superior inferior, glositis debido a respiracién oral exce- sivas 8228 (Foto 1), Caracteristicas funcionales. Se presentan dificulta- des para articular fonemas principalmente alveolares y labiodentales,asicomo paracomery degluti,inestabilidad enlamecénica ortodéncicaoprocedimientos quirirgicos. Puede haber obstrucciones de la via aérea como apnea obstructiva del suefio o de la orofaringe, lo que puede Vol. 37 N° 1, 2006 (Enero-Marzo) conducirahipoventilacién alveolary luego hipoxiaehiper- capnia, también se observan sialorrea y capacidad para evar la lengua al mentén o a la punta de la nariz’*??* Caracteristicas cefalométricas. Puede haber proin- clinacién dental superiore inferior, protrusién dental infe~ rior 0 biprotrusién dental, disminucién de la via aérea orofaringea, aumento del dngulo goniaco, y de los planos mandibular y oclusal. TRATAMIENTO. En algunos pacientes la macroglosia se corrige de modo espontineo por reposicién de la base de la lengua. La mayorfa de las mordidas abiertas no se relacionan con macroglosia, Se ha establecido que el cierre de las mordi- das abiertas con cirugfa ortognitica permite una lengua normal, porque es un érgano altamente adaptable para reajustarse al volumen alterado de la cavidad oral,con baja tendencia alas recidivas. Sila macroglosia verdadera est presente con la mordida abierta, entonces la inestabilidad delaortodoncia y delacirugia ortognitica probablemente ‘ocurre con la tendencia a que retomne la mordida abier- taf27, Para determinar sila glosectomia es un procedi- miento necesario, es importante identificar los signos y sintomas de la macroglosia; no todas estas caracteristicas estin siempre presentes y su existencia no es de necesi- dad un signo patognoménico para el diagndstico de ta macroglosia. Laconducta se debe basar en el compromiso de 3 tipos, de problemas: 1. Deficiencias funcionales: En la degluci6n, sialorrea, fonacién y obstruccién en la via aérea, siendo esta titima la indicacién més fuerte 2. Alteraciones dento-esqueléticas: por la excesiva ac- cién de la lengua sobre estructuras que la rodean como incremento del éngulo goniaco y altura facial anterior aumentada con mordida abierta anterior, vestibulover- sin de los incisivos inferiores y diastemas "24", 3. Consecuencias psicolégicas por la apariencia det paciente: Debido a la protrusién lingual, dislalia y sialorrea, que dan una impresién de retraso men- alten Si serequiere la glosectomia de reduccién cuando se le explique al paciente se deben escoger las palabras con todo cuidado y emplear expresiones como: “minimizar el tamafio de 1a lengua” porque en el Japén se emplea la frase: “cortar a lengua” para describir la glosectomia, loColombia Médica que genera una respuesta de espanto en la paciente, porque la mujer japonesa suele morderse la lengua como ‘método tradicional de suicidio”. En presencia de una deformidad miisculo-esquelética con maloclusién y macroglosia verdadera hay basicamen- te 3 opciones de secuencia quinirgica: Primera opcién. Paso 1, glosectomia de reduccién. Paso 2, cirugia ortognitica. La opcién de llevar a cabo la losectomifade reduccién primero, comoun procedimiento aislado y la cirugia ortogndtica después; tiene las siguien- tes ventajas cuando se compara con un procedimiento combinado: Menor compromiso de la via aérea, no se requiere fijacién intermaxilaryylaortodoncia prequinirgica cuando se leva a cabo después de la glosectomia de reduccién es més estable y predecible. Las indicaciones relativas para esta secuencia pueden incluir pacientes con dolores funcionales repetidos (via aérea, masticacién) y compromiso psicol6gico asociado con el tamaiio de la lengua, una indicacién absoluta es que la ortodoncia es necesaria antes de la cirugfa ortognstica y el tamaiio de la lengua impida los movimientos ortodncicos requeridos. Se indica reducir el tamafio de la lengua en estos casos para facilitar 1a estabilidad de la ortodoncia prequi- rirgica™™ Segunda opcién Paso 1. Cirugia ortognatica. Paso 2. Glosectomia de reduccién. Se prefiere esta opcisn si la inestabilidad oclusal se desarrolla después de laortodoncia y la cirugia ortognstica Eldesarrollo de cambios dento-esqueléticos relacionados directamente con el tamafio de la lengua, como una mordida abierta anterior o una tendencia oclusal alaclase IIL, indica que 1a glosectomfa de reduccién puede ser benéfica. Tercera opcién. Llevar a cabo la cirugta ortognética y la glosectomia de reduccién en un solo paso quirdrgico con fijaci6n rigida; por lo general es stil completar la cirugfaortognitica primero, y una vez que éstase estabiliza rigidamente, se puede levar a cabo la glosectomfa de reduccién.Comounaglosectomia de reduccién causacasi siempre un aumento en el tamatio de la lengua, pasajero pero significante, secundarioal edema,sise hace de iltimo el procedimiento de ta lengua, puede permitir que la oclusién sea més estable antes que aparezca el edema. Sin embargo, silalenguaesextremadamente grande la glosec- toma de reduccién puede ser necesaria como primer paso para lograr una correcta oclusién estabilizada cuando se 70 Vol. 37 N° 1, 2006 (Enero-Marzo) ejecute lacirugiaortognstica. Elusode fijacién ntermaxilar por unos pocos dias permitiré a los dientes y maxilares actuar como una barrera, de esta manera se disminuye de ‘modo signiticativo el edema completo de la lengua. Ade més, cuando se usa la fijaci6n rigida, si hay en desarrollo un problema en la via aérea, se puede retirar la fijacign intermaxilar a fin de que el paciente respire con mis rapidez a través de la boca. Quizé sea mejor hacer la glosectomia de reduccién al iniciar la cirugfa, cuando se usa alambre interéseo, porque una vez que se reponen y se estabilizan las estructuras maxilares, puede ser dificil ejecutar la glosectomia de reduccién sin algin desplaza~ miento del mayor de los segmentos maxilares, pues hay compromiso de la via aérea, porque los maxilares son ‘menos estables y portanto el manejo de la via aéreaes mis critico. Con la fijacién rigida, la habilidad para soltar la fijacién intermaxilar, si es necesario, es una ventaja significante* Técnicas quirtirgicas. La glosectomia de reduccién se realizaba ya en 1658 antes de la introduccién de los agentes de anestesia"*. Existen técnicas que se subdividen en 2 grupos: glosectomia a lo largo de la linea media y glosectomia periférica. Ambas técnicas incluyen resecar una porcién de tejido y la consiguiente sutura de los mérgenes** Ueyama®* cité que en 1950 Edgerton describié una excisiéncentral eliptica para conservarel paquete vasculo- nervioso y los botonesdel gusto; en 1965 Kole sugiere una excisién triangular; Egyedi y Obwegeser propusieron {écnicas que implican resecar el tejido posterior de forma mésomenos circular,ademés de laexcisién propuesta por Kole; pero, se han informado la parestesia de la punta de Ienguay su hipomovilidad. En 1993 Mixter etal.” descri- bieron una reduccién central en forma de W, que permitia una reseccién de la base de la lengua que se indica en casos localizados de edema més que en la macroglosia generalizada. Davalbhakta y Lamberty"* informaron que Dignman et al. propusieron una excisién periférica a lo largo de los margenes, que se emplea cuando la preponde~ rancia de la dimensién sagital y a transversal es mayor que el espesor de la lengua. Davalbhakta y Lamberty'* mos- {raron una excisi6n vertical intramuscular para reducir la ‘masa y una excisién transversal para reducir la longitud, Esta técnica permite una reduccién en los 3 planos del espacio. Ueyama et al. plante6 una incisién central que ega a 1 cm del pex lingual (Figura 1). ‘Alevaluar la estereognosis, la habilidad motora oral yColombia Médica fox) Oe Pl ‘pl 6 7 Figura 1. Técnicas de glosectomia. 1. Ueyama; Egyedi Obwegeser; 7. Dingman Grabb; 8. Morgan; laposiciénenreposo de la lenguadespués dea glosectomia parcial, se encontré que Ia cirugia tiene una influencia menor sobre la capacidad oral para reconocer formas,con Ia incidencia de un incremento ligero a identificaciones falsas, pero no hay una disminucién motora oral, la propiocepcién no se afecta pero sf cambia la posicién de la engua en la cavidad oral’ Con el uso de transductores ubicados en los molares y los incisivos superiores e inferiores, los valores de presién de la lengua no cambian después de la glosectomfa, las funciones como la deglu- cin, lasuccién yel hablano seafectan significativamente después de la glosectomia parcial por carcinoma escamo celular”*: La recidiva es mayor en pacientes con sindrome de Beckwith-Wiedeman’, Algunos autores™ proponen apla- zar la glosectomia hasta que cese el crecimiento a una edad de 15 a 18 afios, pero Gasparini et al. no tienen en cuenta este protocolo debido al compromiso de tipo fun- cional que representa la macroglosia. Existen riesgos potenciales y complicaciones que pueden ocurrir en la glosectomfa de reduccién incluyendo excesivo sangrado, obstruccién de la via aérea secundaria al edema de la ay ey “po . Davalbhakta; 3. Kol Vol. 37 N° 1, 2006 (Enero-Marzo) eX 9 ‘2 Y o 2 Y 4. Mixter; 5. Harada Enomoto; ; 10 Edgerton. Tomado de Gasparini et al.** . Gupt Tengua, anestesia de la lengua y pérdida del gusto que se puede desarrollar después por daiio del nervio lingual, disfuncién motoraporlesién del hipogloso,disminucidn de Tamovilidadde la lengua debida.cicatrizaciéno anquilo- sis, dafio del conducto salivary problemas residuales de fonacién y masticacién***, Las principales desventajas se derivan de la anestesia general que en algunos casos requiere una traqueotom‘a ocricotiroidectomia y la nece- sidad de mantener un tubo nasal por varios dfas después del procedimiento quirérgico"®!"", En casos menos severos se debe considerar el aplazar elabordaje quindrgico, laterapia orofacial y cambiosenla consistencia de la dieta pueden ayudar en el control motor de la lengua, reducir la silorrea y mejorar la deglucién’. (Cuando Ja macroglosia se debe a inflamacién secundaria aunacirugia, la obstruccién de la via aérea se maneja con glosopexia se coloca el paciente en posicién lateral y se suministran dosisaltas de esteroides y epinefrinao sehace intubacién traqueal!™, La macroglosia traumética se ‘maneja con intubacién endotraqueal, algunos requieren traqueotomfa, posteriormente colocacién de bloque de motdida y miorrelajantes musculares via intravenosa™”, nmColombia Médica Otras técnicas para el abordaje de la mactoglosia son el uso de irradiaciones o implantes de radén que pueden ccausar cambios fibrosos en la lengua. El léser de argénes stil en la macroglosia leve, secundaria a malformacién vascular o linfética y la energia de radiofrecuencia aplica- da con electrodo trata solamente la subsuperficie lo que permite que en la superficie de la lengua no haya lesiones lo que minimiza el dolor y produce menores efectos colaterales, se constituye en una alternativa para reducir la base de la lengua"™* CONCLUSIONES La macroglosia es una entidad cuyo diagndstico es subjetivo y puede tener resolucién esponténea, lo que depende de su causa. El plan de tratamiento puede variar segtin su etiologia y severidad. Cuando impide la funci6n respiratoria o causa displasia esqueléticao impacto psico- I6gico negativo por la apariencia, la reduccién quirirgica es obligatoria, pues mejora de modo significativo la fun- cin, laestética y la calidad de vida del paciente. Existen otras alternativas de tratamiento para casos especificos. REFERENCIAS 1. Wang J, Goodger N, Pogrel MA. 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