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Infancia y Aprendizaje: Journal For The Study of Education and Development
Infancia y Aprendizaje: Journal For The Study of Education and Development
To cite this article: Tayana Soukup-Ascençao, Dean D’Souza, Hana D’Souza & Annette
Karmiloff-Smith (2016) Parent-child interaction as a dynamic contributor to learning and
cognitive development in typical and atypical development / Influencia dinámica entre la
interacción padre/madre-hijo y el aprendizaje y el desarrollo cognitivo en el desarrollo típico y
atípico, Infancia y Aprendizaje, 39:4, 694-726, DOI: 10.1080/02103702.2016.1221054
Method
Participants
Twenty-four families participated in total, comprising eight families in which a
child had DS, eight in which a child had WS and eight in which a child was
developing typically. Families of children with DS and WS (16 in total) who
volunteered for the research and are currently on the active database at the Centre
for Brain and Cognitive Development participated in the study. In addition, eight
typically developing control children were recruited through a local playgroup.
Overall, the mean chronological age of the infants was 2;0 years, with no
statistical differences emerging between groups (see Table 1). Likewise, gender
was distributed roughly equally across groups, with no statistical differences (see
Table 2). Informed consent was obtained from one or both parents.
Measures
Eighteen of the 24 PCIs were recorded during home visits using a laptop camera.
The remaining six PCIs were obtained from the families who visited the baby lab
where a video camera was used to record the play session. The interactions were
recorded on Digital Audio Tapes and imported onto a computer using iMovie
software. Overall, each PCI was recorded for approximately seven minutes, which
is the length of time used in similar studies. The behaviour was scored on a seven-
point Likert scale using a validated tool, the SIM-PI, devised by Wan et al. (2012),
who initially used it to investigate PCI in infants at risk of autism. The measure
encompasses eight scales, namely, parent sensitive responsiveness, parent direc-
tiveness, infant attentiveness to parent, infant attentiveness to joint activity, infant
positive affect, infant liveliness, dyadic mutuality of the play experiences and
intensity of the mutual engagement. In the original SIM-PI, attentiveness to parent
encompassed both attentiveness to parent and attentiveness to joint activity;
however, in the current study, these two behaviours were analysed separately in
order to capture subtle cross-syndrome behavioural differences in this aspect of
PCI. For instance, studies have shown that infants with WS tend to spend more
time looking at the parent, while those with DS have relatively good joint
attention skills, so clearly the two criteria should not be collapsed into a single
category in this cross-syndrome comparative study. For further details on the
scale, see Appendix 1.
Procedure
A home visit was arranged with the families in which a child had either DS or WS.
During the home visit, the researcher recorded a seven-minute unstructured play
interaction between the parent and their child. Upon arrival at the home of the
participant, the researcher presented the parent with a set of toys — similar across
all children in the study — and instructed the parent to engage in play with the toys
as they normally would and in their usual play area. As per the Wan et al. (2012)
study that used and developed the SIM-PI instrument, the seven-minute episode
used for rating began after the camera was set up and the experimenter left the
room. Out of 24 dyads, only two were with the father (one DS and one WS,
respectively), the remaining 22 being with the mother. Once the recording was
completed, the family was verbally debriefed about the study. Data were coded
minute-by-minute and averaged over each seven-minute episode for each individual
scale on the SIM-PI. Inter-rater reliability was assessed on 35% of the tapes. A
single measure interclass correlation (two-way mixed effects model with an absolute
agreement definition) analysis was conducted. A high agreement (all p < .001)
emerged between the two raters on all the PCI scales; parental sensitivity: r = .94;
parental non-directiveness: r = .95; infant attentiveness to parent: r = .90; infant
attentiveness to joint attention: r = .95; infant positive affect: r = .90; infant
liveliness: r = .96; mutuality: r = .98; engagement intensity: r = .94.
Data analysis
The internal characteristics of the PCI scales between TD, DS and WS groups were
explored using correlation analyses. The interaction differences between the groups
700 T. Soukup-Ascençao et al.
were analysed using one-way between subjects ANOVAs, followed up with a set of
multiple comparison tests. Chronological age was entered as a covariate. Finally, chi-
square analyses were conducted to explore prevalence of scores across the groups.
Results
Internal characteristics of the PCI scales
High internal consistency was found within each scale with the average
Cronbach’s alpha of .79. Table 3 shows the pattern of inter-correlations between
the scales across all three participant groups.
which tended towards higher scores (6–7). In the DS group, 87.5%, and in the WS
group, 75% of parents showed particularly high directiveness (1–3 ratings; Fisher
exact test: p = .009). Low responsiveness (1–3) was evident in 75% of parents in
the DS, and 50% of parents in the WS groups (Fisher exact test: p = .020). Low
attentiveness to parent (1–3 scores) was observed in 87.5% of infants with WS,
and in 75% of infants with DS (Fisher exact test: p = .034). Moreover, 75% of WS
dyads and 62.5% of DS dyads were low (1–3 scores) in mutuality (Fisher exact
test: p = .019) and engagement intensity (Fisher exact test: p = .008).
Discussion
Our analyses addressed the issue of whether the quality of PCI varied across the
genetic syndromes of DS and WS, as well as in comparison to TD. Contrary to
our predictions, however, there were no syndrome-specific differences on the PCI
scales between the neurodevelopmental disorders themselves. However, correla-
tion analysis revealed different patterns of relationships between scales in WS and
DS. There was a significant effect of infant status suggesting that the genetic
syndromes led to lower parent responsiveness, higher parent directiveness and
lower infant attentiveness to parent, infant attentiveness to joint activity, dyadic
mutuality and dyadic intensity of engagement (lower SIM-PI ratings) than did TD.
However, the effect of infant status on the scales of infant positive affect and
infant liveliness was not significant. The effect size was moderate for all the scales
apart from the attentiveness to joint activity, for which it was weak. On the
question of cross-syndrome differences, the multiple comparison tests revealed
significant differences between TD, on the one hand, and both DS and WS, on the
other, on the parent scales, infant attentiveness to parent and dyadic scales.
The current study corroborates and extends the findings of previous work into
PCIs in DS, which show that parent-infant dyads are low in mutuality and
engagement, while parent responses are directive and infants less attentive (e.g.,
Berger & Cunningham, 1983; Cielinski et al., 1995; Roach, Barratt, Miller, &
Leavitt, 1998; Slomins & McConachie, 2006). For instance, Berger and
Cunningham (1983) showed an increased number of vocal clashes between the
parent and their infant with DS. Parents have also been found to frequently
physically orient their infant towards the object of interest and seldomly gave
them a toy, while the infants themselves were more passive, showing low
sustained engagement (Cielinski et al., 1995). Those findings therefore are com-
patible with the results of the current study.
In terms of WS, studies into PCIs have been scarce, and the current study
provides the first direct evidence of the quality of PCIs within dyads with an
infant with WS. It shows that not only are parents of infants with WS more
directive and less responsive than parents of TD infants, but their infants are less
attentive to joint activity. Furthermore, like the dyads with a DS infant, those with
a WS infant tend to lack mutuality and engagement. Previous studies have
hitherto only provided a description of behavioural tendencies separately of
parents and infants with WS during interactions, and have rarely focused on
Parent-infant interaction in WS and DS / Interacción entre padres y niños con SW y con SD 703
infants with WS. For instance, children with WS have been reported to show
heightened sociability, in particular a tendency to spend more time looking at the
dyadic partner as opposed to focusing on the activity at hand, which can disrupt
dyadic mutuality and engagement, as well as parental responses (Bellugi et al.,
2007; Jones et al., 2000; Losh et al., 2001). Using a puzzle task, Hodapp (2004)
showed that in comparison to the mothers of children with Prader-Willi syndrome,
the mothers of children with WS were more intrusive and goal-directed. These
observations of interactions with somewhat older children, together with the
present findings on infant-parent dyads, further strengthen the hypothesis for the
presence in WS of high parental directiveness and low parental responsiveness, as
well as low infant attentiveness to joint activity, dyadic mutuality and engage-
ment, but surprisingly little difference between WS and DS.
Moreover, our study revealed lower attentiveness to parent in WS compared to
TD, which is somewhat in contrast with previous findings. For instance, Mervis
et al.’s (2000) case study of a 10-month-old girl with WS indicated higher
attentiveness to parent in WS than in TD during a dyadic interaction. There are,
however, a couple of potential explanations for this discrepancy. On the one hand,
it is possible that these findings are due to the fact that the infants with WS in the
current study did not play with a stranger, but with a person with whom they had
interacted frequently before, i.e., their mother. There is some evidence to suggest
that infants with WS exhibit a less extreme form of hypersociability in interaction
with a person they know well compared to a stranger (Mervis et al., 2003). The
results of the current study in terms of infant attentiveness to parent are indeed
consistent with that finding. On the other hand, group data versus findings from
individual case studies are often not entirely consistent.
Interestingly and contrary to our hypotheses, the present study failed to yield
cross-syndrome differences between the DS and WS groups on the entirety of the
PCI scales. The reasons for this are unclear. However, the correlation analyses of
the internal characteristics of the PCI scales revealed a different pattern of
relationships between the scales across the two syndromes (see Table 3). For
instance, the WS group showed a very distinctive pattern of relationships between
the scales: the higher the parent sensitive responsiveness, the lower was infant
liveliness; and the lower the parent directiveness, the stronger was the infant’s
attentiveness to joint activity. In addition, as the WS infants became more
attentive to their parent, the stronger were dyadic engagement and mutuality,
and as infants became livelier, dyadic mutuality and engagement decreased.
Interestingly, these relationships did not obtain for the DS group.
Nonetheless, in both the WS and DS groups, intensity of engagement
increased with attentiveness to parent. Moreover, all the groups showed one
similar pattern in that the more non-directive the parent responses were towards
the infant, the more sensitively responsive they were to the infant’s immediate
developmental needs, while the more attentive the infant was to their parent, the
stronger the dyadic mutuality. Noteworthy is the fact that only the TD group
demonstrated that the higher the parent sensitive responsiveness and non-direc-
tiveness, the stronger was dyadic engagement. Overall, these correlational
704 T. Soukup-Ascençao et al.
highly sensitive to the environmental input received within the social interactions.
As evidence concurs, the quality of the interactive experience thus has a more
profound impact on shaping the child’s developmental trajectories in these popu-
lations, since high quality parent-infant interactions can to some extent bridge the
gaps and aid cognitive development where it is at risk of delay due to genetic
factors (Siller & Sigman, 2008; Slomins & McConachie, 2006; Wan et al., 2012).
So, our understanding of atypical development must of necessity include con-
sideration of parent-infant interaction as a contributing factor.
The findings of the current study also have important practical implications for
future clinical practice. Service providers will need to re-consider their approach
and suggestions when advising parents on the most productive and stimulating
interactive styles with their child. A large, consistent and converging body of
evidence across typical and atypical development, including the current study,
shows that directive parenting style is counterproductive and negatively affects
infant attentiveness and dyadic synchrony, and that the most optimal child devel-
opment can be achieved with an approach that is non-directive and infant-initiated
(Dyches et al., 2012; Siller & Sigman, 2008; Slomins & McConachie, 2006; Wan
et al., 2012).
Following on from this, if the understanding of the quality of PCI in the
genetic syndromes of WS and DS is to be moved forward, a better understanding
of parent directiveness needs to be developed. The current study has identified a
very important factor in this respect, i.e., that parents of children who are in
therapy are instructed by health professionals to be more directive in their inter-
actions. Thus, therapy in this study could be a confounding variable leading to
fewer cross-syndrome differences. Moreover, we have seen that a more directive
style of interaction can in fact give rise to increased passivity. Future studies
should further investigate these issues by measuring the differences in parent
responses between the dyads where a child has been diagnosed early, and those
where a child has been diagnosed later, or alternatively, between those children
who are in therapy and those who are not. The latter option may be more difficult
to achieve for practical reasons: children who have a diagnosis tend to already be
in therapy. More broadly, research is also needed to determine the effects of parent
non-directiveness and responsiveness on the development of children with WS
and DS. A study that can employ a parent-mediated intervention over a period of
time would be a particularly useful tool in addressing such a multifaceted
problem.
It would also be interesting to ascertain how the same parents behave with the
TD siblings of the atypically developing child. A current study is underway with
twins discordant for Down syndrome, in order to address the important question
of whether parents are intrinsically more directive and less responsive to all their
children, or whether — as the current study strongly suggests — they adapt their
style to the status of the children.
706 T. Soukup-Ascençao et al.
Limitations
Finally, our findings are subject to at least four limitations. First, assessing the
quality of the PCI is a challenging task because such behaviours are not easily
measured. In particular, the SIM-PI scales can be somewhat subjective, and open
to interpretation (although we achieved high inter-rater agreement). Second is the
observer effect. Although the researcher left the room during the recording, the
parents were aware that they were being filmed, and that subsequently the
recording of their interaction would be viewed and analysed. As a result, the
parents’ behaviour may not have been captured in its entirely natural state.
Nonetheless, the present study yielded more robust results than simple case
studies. Third is the short time of interaction recorded (i.e., seven minutes).
Future research should aim to capture longer periods of play while controlling
for different environments (home/laboratory), for instance, to clarify our findings.
Finally, although the sample size is small, this is the first study, to our knowledge,
to examine multiple elements of the dyadic interaction in infants with DS and WS
using a quantitative tool, and as such it provides a range of valuable insights —
including, for example, likely outcomes, adequacy of the instrument, feasibility of
a larger scale study using the same methodology and establishing a workable
protocol, upon which further research can be built and current findings clarified.
Conclusions
This study set out to determine the quality of parent-infant interaction in the
genetic disorders of Down syndrome and Williams syndrome. We clearly demon-
strated that in comparison to TD, parents of children with these two neurodeve-
lopmental conditions are more directive and less responsive, while their infants
are less attentive to parent and to joint activity, with dyads being low in mutuality
and synchrony. Understanding the details of the quality of the PCI in genetic
syndromes is clearly important, since converging evidence across typical and
atypical populations suggests that early social interactions are one of the most
critical formative influences on a child’s subsequent development. The dynamics
of parent-child interaction are often neglected in studies of cognitive variability,
learning and cognitive development, yet they play a crucial role alongside many
other genetic and environmental factors.
Parent-infant interaction in WS and DS / Interacción entre padres y niños con SW y con SD 707
El papel de la interacción entre padres e hijos (conocida también por las siglas en
inglés PCI, parent-child interaction) es central en el estudio del desarrollo tem-
prano. Las dos últimas décadas han sido testigo de rápidos avances en este campo
de investigación, con numerosos estudios centrados en el efecto que ejercen
diversos aspectos de esta interacción sobre distintos ámbitos del desarrollo infantil
(i.e., cognitivo, social, lingüístico y emocional). La evidencia coincide en que las
díadas padre/madre-hijo con niveles altos de participación mutua y de sensibilidad
de respuesta por parte del cuidador, así como un nivel bajo de comportamientos
directivos (i.e., comportamientos que se centran en la experiencia y en las
expectativas del niño, en lugar de adoptar un enfoque dirigido por el cuidador)
presentan la forma más productiva de interacción (Feldman, 2007; Feldman &
Greenbaum, 1998; Landry, Smith, Swank, Assel, & Vellet, 2001; National
Institute of Child Health and Human Development Early Child Care Research
Network, 1999, 2001, 2003; Owen, Ware, & Barfoot, 2000; Pastor, 1981). Existe
un consenso general sobre el hecho de que estas interacciones tempranas entre los
niños y sus principales cuidadores constituyen una de las influencias formativas
más relevantes en el desarrollo posterior de los niños, en particular debido a que la
evidencia sugiere una intricada relación entre la calidad de las interacciones
padres-hijos y la temporalización en la consecución de los hitos del desarrollo
(Elsabbagh et al., 2013; Hohenberger et al., 2012; Karmiloff-Smith et al., 2010).
La calidad de la interacción puede fomentar o retrasar la evolución del desarrollo
(Carpenter, Nagell, & Tomassello, 1998; Dyches, Smith, Korth, Roper, &
Mandleco, 2012; Hodapp, 2004; Karmiloff-Smith, 1998; Karmiloff-Smith et al.,
2010; Oates, Karmiloff-Smith, & Johnson, 2012; Pastor, 1981; Siller & Sigman,
2008; Tomassello & Farrar, 1986; Wan et al., 2012). Los padres no son
intrínsecamente sensibles o directivos, sino que reaccionan a la propia personali-
dad de sus hijos (comportamientos adaptativos o desadaptativos) así como a sus
características de desarrollo lingüístico y cognitivo (Hodapp, 2004). Esto puede
resultar particularmente obvio en el análisis de la interacción entre padres e hijos
mellizos cuando uno de ellos presenta un trastorno del desarrollo neurológico.
Como es natural, estas características difieren entre los niños con trastornos
genéticos y niños con un desarrollo típico (DT), influyendo de manera
específica en la calidad de la interacción diádica.
Por lo que respecta al conocimiento de la calidad de las relaciones padres-hijos
de los niños con síndrome de Down (SD) o con síndrome de Williams (SW),
708 T. Soukup-Ascençao et al.
Método
Participantes
Participaron un total de veinticuatro familias, ocho de las cuales incluían un niño con
SD, otras ocho con niños con SW y ocho más cuyos hijos presentaban un desarrollo
típico. Las familias de los niños con SD y SW (16 en total) que participaron de manera
voluntaria en el estudio forman parte en la actualidad de la base de datos del Centre for
Brain and Cognitive Development (Centro para el Desarrollo del Cerebro y Cognitivo).
Los ocho niños con desarrollo típico fueron reclutados a través de una guardería local.
La media de edad cronológica de los bebés era de dos años, sin que hubiera diferencias
estadísticas entre los grupos de edad (véase Tabla 1). Así mismo, el género se distribuía
prácticamente de igual modo entre los grupos, sin diferencias estadísticas observables
(véase Tabla 2). Uno o ambos padres firmaron su consentimiento informado sobre la
investigación.
Parent-infant interaction in WS and DS / Interacción entre padres y niños con SW y con SD 711
Medidas
Dieciocho de las 24 interacciones entre padres e hijos se grabaron durante sendas
visitas al hogar, utilizando la cámara de un ordenador portátil. Las otras seis
interacciones se grabaron en el laboratorio infantil, durante una sesión de juegos,
cuando las familias visitaron el centro. Estas interacciones se grabaron en cintas
de audio digitales y se importaron utilizando el programa iMovie. Como prome-
dio, cada interacción se grabó durante unos siete minutos, que es la duración
establecida en otros estudios similares. El comportamiento se evaluó sobre una
escala tipo Likert de siete puntos, aplicando un instrumento validado, el SIM-PI,
diseñado por Wan et al. (2012), y utilizado inicialmente por los autores para
investigar las relaciones entre padres e hijos con niños en riesgo de presentar
autismo. Esta medida consiste en ocho escalas: sensibilidad de respuesta parental,
directividad parental, atención del bebé hacia el padre o la madre, atención del
bebé hacia la actividad conjunta, afecto positivo del bebé, vivacidad del niño,
reciprocidad diádica en el juego, e intensidad de la participación conjunta. En la
escala SIM-PI original, la atención hacia el padre o la madre incluía tanto la
atención hacia la figura parental como hacia la actividad conjunta; sin embargo,
en el presente estudio se han analizado ambos comportamientos por separado para
poder capturar diferencias sutiles de comportamiento en los niños que presentan
uno y otro síndrome en este aspecto de la interacción. Por ejemplo, algunos
estudios han demostrado que los niños con SW tienden a pasar más tiempo
mirando al padre o a la madre, mientras que los niños con SD muestran una
capacidad de atención a la actividad conjunta relativamente buena, por lo que
resulta evidente que no se deben combinar ambos criterios en una sola categoría
en este estudio comparativo de ambos síndromes. Para más detalles sobre la escala
aplicada, véase el Apéndice 1.
712 T. Soukup-Ascençao et al.
Procedimiento
Para las familias con niños con SW o con SD, se organizó una visita al hogar.
Durante esta visita, uno de los investigadores grabó una interacción de juego no
estructurado entre uno de los padres y el niño. Al llegar al domicilio de los
participantes, el investigador facilitó a los padres una serie de juguetes —
similares para todos los niños que participaron en el studio — y solicitaron al
padre o a la madre que jugase con el niño con esos juguetes como lo hacían
normalmente y en el lugar que solieran hacerlo. Siguiendo las pautas del estudio
de Wan et al. (2012) en el que se diseñó y desarrollo el instrumento SIM-PI, el
episodio de siete minutos de duración utilizado para la evaluación comenzó
después de que el investigador pusiera en funcionamiento la cámara y abandonara
la estancia. De las 24 díadas, solo dos estaban formadas por el padre (una con un
niño con SD y otra con un niño con SW). En las otras 22, fueron las madres las
participantes. Cuando se hubo completado la grabación se facilitó un informe
verbal a la familia sobre el estudio. Los datos se codificaron minuto a minuto, con
una media de siete minutos por episodio para cada escala individual del SIM-PI.
Se comprobó la fiabilidad inter-jueces en un 35% de las grabaciones. Se llevó a
cabo un análisis de correlaciones interclase de medidas individuales (modelo
bidireccional de efectos mixtos utilizando una definición de acuerdo absoluto),
revelando un acuerdo elevado (todos p < .001) entre los dos evaluadores en todas
las escalas de interacción parental; sensibilidad parental r = .94; ausencia de
directividad parental: r = .95; atención del bebé hacia la figura parental: r = .90;
atención del bebé hacia la actividad conjunta: r = .95; afecto positivo del bebé:
r = .90; vivacidad del bebé: r = .96; reciprocidad: r = .98; intensidad de la
participación: r = .94.
Resultados
Características internas de las escalas de interacción padres-hijos
En cada una de las escalas se obtuvo una consistencia interna elevada, con una
media de alfa de Cronbach de .79. En la Tabla 3 se muestra el patrón de
intercorrelaciones entre las distintas escalas para los tres grupos de participantes.
Parent-infant interaction in WS and DS / Interacción entre padres y niños con SW y con SD 713
Tabla 3. Correlaciones entre las diferentes escalas de SIM-PI en los grupos SD, SW y DT.
1 2 3 4 5 6 7
SÍNDROME DE DOWN
1 Sensibilidad parental
2 Ausencia de directividad parental .90**
3 Atención a la figura parental −.38 −.09
4 Atención a la actividad conjunta .14 .28 .59
5 Afecto positivo del bebé .48 .52 .00 .52
6 Vivacidad del bebé .26 .32 .00 .28 .42
7 Reciprocidad −.11 .13 .89** .84** .21 .31
8 Participación diádica −.11 .13 .89** .84** .21 .31 1**
SÍNDROME DE WILLIAMS
1 Sensibilidad parental
2 Ausencia de directividad parental .65
3 Atención a la figura parental .23 .54
4 Atención a la actividad conjunta .41 .73* .77*
5 Afecto positivo del bebé −.43 −.25 −.34 −.43
6 Vivacidad del bebé −.72* −.37 −.52 −.61 0.72*
7 Reciprocidad .32 .47 .79* .92** −.48 −.73*
8 Participación diádica .32 .47 .79* .92** −.48 −.73* 1**
DESARROLLO TÍPICO
1 Sensibilidad parental
2 Ausencia de directividad parental 1**
3 Atención a la figura parental .30 .30
4 Atención a la actividad conjunta −.14 −.14 .55
5 Afecto positivo del bebé −.31 −.31 −.33 .31
6 Vivacidad del bebé .05 .05 −.26 −.14 .67
7 Reciprocidad .27 .27 .90** .54 −.43 −.36
8 Participación diádica .71* .71* .06 .14 .31 .24 .00
Nota: *p < .05. **p < .01. Bilateral. N = 24.
parental, directividad parental, atención del bebé hacia la figura parental, atención
del bebé hacia la actividad conjunta, reciprocidad diádica, y participación diádica.
Este resultado se mantuvo tras ajustar los análisis por edad cronológica (véase
Tabla 4).
Además, la aplicación de pruebas de comparaciones múltiples con un alfa de
Bonferroni ajustado de .002 reveló que los padres de los niños con DT mostraban
un nivel significativamente mayor de sensibilidad y un nivel menor de directivi-
dad, en comparación con los padres de los niños con SD o SW (ambos p < .001).
También quedó de manifiesto que los niños con DT estaban más atentos al adulto
que los niños con SD y que los niños con SW (ambos p < .001). Las díadas en las
que había un niño con DT mostraban mayor reciprocidad y mayor intensidad de
participación que las que incluían un niño con SD o SW (ambos p < .001). No se
observaron diferencias significativas entre los grupos en las escalas de atención
del bebé hacia la actividad conjunta, afecto positivo y vivacidad del bebé, ni entre
los grupos de niños con SD o con SW (todos ps > .002).
Las pruebas de Chi cuadrado revelaron que las valoraciones más bajas (1–3 en
una escala de 1 a 7) eran más habituales en los grupos de niños con SD y SW que
en el de niños con DT, que tendían a obtener puntuaciones más elevadas (6–7). En
los grupos de niños con SD y SW, un 87.5% y un 75% de los padres, respecti-
vamente, mostraron niveles de directividad particularmente elevados (valores 1–3;
test exacto de Fisher: p = .009). En el 75% de padres del grupo SD se evidenció
Parent-infant interaction in WS and DS / Interacción entre padres y niños con SW y con SD 715
un nivel de sensibilidad muy bajo (1–3), así como en el 50% de los padres del
grupo SW (test exacto de Fisher: p = .020). Se observó un nivel bajo de atención
hacia la figura parental (valores 1–3) en un 87.5% de los niños con SW, y en el
75% de los niños con SD (test exacto de Fisher: p = .034). Además, el 75% de las
díadas con niños con SD y un 62.5% de los niños con SW presentaban niveles
bajos (1–3) de reciprocidad (test exacto de Fisher: p = .019), y de intensidad en la
participación (test exacto de Fisher: p = .008).
Discusión
En nuestros análisis abordamos la pregunta de si la calidad de las interacciones
varía en función de los dos síndromes, SD y SW, así como en comparación con el
DT. Contra lo que predecíamos, sin embargo, no se aprecian diferencias
específicas a cada síndrome en las escalas de interacción padre-hijo entre los
dos trastornos del desarrollo neurológico que formaron parte de la muestra. No
obstante, los análisis de correlaciones revelaron diferentes patrones de relaciones
entre las escalas en los grupos SD y SW. Se observó un efecto significativo del
estatus del bebé, lo que sugiere que los síndromes genéticos se asocian a un nivel
más bajo de sensibilidad parental, mayor nivel de directividad parental y menor
nivel de atención del bebé hacia la figura parental y hacia la actividad conjunta,
así como niveles más bajos de reciprocidad diádica y de intensidad de
participación diádica (valores SIM-PI más bajos), que los niños con DT. Sin
embargo, el efecto del estatus del niño en las escalas sobre el afecto positivo y
la vivacidad del bebé no resultó significativo. El tamaño del efecto fue moderado
para todas las escalas, a excepción de la atención hacia la actividad conjunta, en la
que el efecto fue débil. Por lo que respecta a las diferencias entre los síndromes,
las pruebas de comparaciones múltiples revelaron diferencias significativas entre
los niños con DT, por un lado, y los niños con SD o con SW, por otro, tanto en las
escalas parentales, como la de la atención del bebé hacia la figura parental y en las
escalas diádicas.
El presente estudio corrobora y amplía los resultados de trabajos anteriores
sobre las relaciones entre padres e hijos con SD, que muestran que las díadas
padres-hijos presentan niveles bajos de reciprocidad y participación, mientras que
las respuestas parentales tienden a ser directivas y los niños se muestran menos
atentos (e.g., Berger & Cunningham, 1983; Cielinski et al., 1995; Roach et al.,
1998; Slomins & McConachie, 2006). Por ejemplo, Berger y Cunningham (1983)
mostraron un creciente número de enfrentamientos orales entre la figura parental y
el niño con SD. También se ha observado que los padres suelen orientar
físicamente a los hijos hacia el objeto de interés y raramente les ofrecen un
juguete, mientras que los propios niños se muestran más pasivos, mostrando un
nivel bajo de participación conjunta continuada (Cielinski et al., 1995). Por tanto,
esos resultados son compatibles con los del presente estudio.
Por lo que respecta al SW, los estudios sobre las relaciones entre padres e hijos
son escasos, y la presente investigación ofrece la primera evidencia directa de la
calidad de las interacciones en díadas en las que hay un niño con SW. El estudio
716 T. Soukup-Ascençao et al.
no solo muestra que los padres de niños con SW presentan conductas más
directivas y menos sensibles que los padres de niños con DT, sino que, además,
los propios niños se muestran menos atentos a la actividad conjunta. Es más,
como sucedía en el caso de los niños con SD, las díadas con niños con SW
tienden a mostrar cierta falta de reciprocidad y participación. Hasta el momento,
los estudios previos con personas con SW solo han facilitado una descripción por
separado de las tendencias comportamentales de padres y niños con SW, y apenas
se han centrado en el bebé con SW. Por ejemplo, se ha observado que los niños
con SW muestran mayores niveles de sociabilidad, y en particular, una tendencia a
dedicar más tiempo a mirar al compañero de la díada que a centrarse en la
actividad que les ocupa, lo que puede llegar a afectar a la reciprocidad y a la
participación, así como las respuestas parentales (Bellugi et al., 2007; Jones et al.,
2000; Losh et al., 2001). A través de una tarea en la que los niños debían construir
un puzle, Hodapp (2004) mostró que, en comparación con las madres de niños
con síndrome de Prader-Willi, las madres de niños con SW mostraban conductas
más intrusivas y orientadas hacia la meta. Estas observaciones de interacciones
con niños algo mayores, junto con los resultados del presente estudio con díadas
de padres e hijos, refuerzan la hipótesis sobre la presencia de niveles elevados de
directividad parental en el grupo de SW, así como niveles bajos de atención hacia
la actividad conjunta, reciprocidad diádica y participación, pero, sorprendente-
mente, solo se observan diferencias pequeñas entre el SW y el SD.
Además, nuestro estudio reveló niveles reducidos de atención a los padres en
el grupo de niños con SW, comparado con el grupo de niños con un DT, resultado
que contrasta con los de estudios anteriores. Por ejemplo, el estudio realizado por
Mervis et al. (2000) en torno a una niña de 10 meses con SW, reveló niveles más
elevados de atención a la figura parental en el SW que en el DT durante la
interacción diádica. Existen, sin embargo, dos posibles explicaciones de esta
discrepancia. Por un lado, es posible que estos resultados se deban a que los
niños con SW de nuestro estudio no jugaban con un extraño sino con una persona
con la que se habían relacionado habitualmente con anterioridad, es decir, su
madre (o padre). Existe evidencia que sugiere que los niños con SW muestran una
forma menos extrema de hipersociabilidad en su relación con una persona que
conocen bien, a diferencia de en relación con un extraño (Mervis et al., 2003). Los
resultados del presente estudio en términos de atención del bebé hacia la figura
parental son, desde luego, consistentes con ese hallazgo. Por otro lado, los datos
grupales, a diferencia de los resultados de estudios de caso individuales, no suelen
ser del todo consistentes.
Curiosamente, a diferencia de lo que proponíamos en nuestras hipótesis, el
presente estudio no reveló diferencias significativas entre los grupos SD y SW en
ninguna de las escalas de interacción padres-hijos. Las razones para ello no están
claras. No obstante, los análisis de correlación de las características internas de las
escalas de la relación padres-hijos revelaron un patrón diferente de relaciones
entre las escalas entre los dos síndromes (véase Tabla 3). Por ejemplo, el grupo
SW mostró un patrón muy específico de relaciones entre las escalas: cuanto
mayor era la sensibilidad de respuesta de la figura parental, menor era la vivacidad
Parent-infant interaction in WS and DS / Interacción entre padres y niños con SW y con SD 717
del niño; y cuanto menor era el nivel de directividad de ésta, más intensa era la
atención del niño hacia la actividad conjunta. Además, cuanto mayor era la
atención del niño con SW hacia el padre o la madre, mayores eran las puntua-
ciones de la díada en participación y reciprocidad diádicas, y cuanto más vivaz se
mostraba el niño, la reciprocidad y la participación diádicas disminuían. Resulta
interesante resaltar que estas correlaciones no se observaron en el grupo SD.
Sin embargo, en el caso de ambos síndromes, la intensidad de la participación
se incrementó contingentemente con la atención a la figura parental. Además,
todos los grupos mostraron un patrón similar en tanto que, cuanto menos direc-
tivas eran las respuestas parentales hacia el niño, tanto más receptivo se mostraba
el padre o la madre hacia sus necesidades de desarrollo inmediatas, mientras que
cuanto mayor atención prestaba el niño a la figura parental, más se intensificaba la
reciprocidad diádica. Cabe destacar que solo el grupo de DT demostró que cuanto
mayor era la sensibilidad de respuesta de la figura parental y menor su directivi-
dad, tanto mayor era la participación diádica. En resumen, estas correlaciones
apuntan a la naturaleza específica de ciertos patrones de comportamiento en las
relaciones entre padres e hijos, y al modo en que estas relaciones difieren entre los
dos síndromes genéticos.
Es importante señalar que resulta evidente que una leve disparidad entre los
comportamientos sociales y cognitivos entre los dos síndromes causa un impacto
distinto en las respuestas parentales y en la dinámica de las interacciones diádicas
(e.g., la vivacidad del niño y la sensibilidad de la madre muestran una correlación
negativa únicamente en las díadas con un niño con SW).
Otra posible explicación es que, cuando los padres reciben el diagnóstico, las
respuestas comportamentales cambian y se tornan más directivos, por lo que
brindan menos oportunidades para el aprendizaje espontáneo. A este respecto,
cabe destacar que los padres de niños con SD conocen que su bebé presenta un
desarrollo diferente ya durante el embarazo y/o inmediatamente después del parto.
Por el contrario, dado que el SW es mucho menos frecuente y conocido, los
padres disponen de un tiempo mucho más corto para asimilar el diagnóstico de su
hijo. Futuras investigaciones deberían tener en cuenta el momento en que se
realiza un diagnóstico firme. Por ejemplo, los padres de niños con un desarrollo
atípico tienden a restringir la exploración del entorno por parte de sus hijos debido
al temor a los accidentes (Karmiloff-Smith et al., 2004), y les disuaden de
sobregeneralizar cuando comienzan a nombrar objetos, lo cual es importante
para la adquisición del vocabulario (John & Mervis, 2010). Además, las etiquetas
de los respectivos síndromes pueden tener un impacto enorme en la percepción
parental de las capacidades potenciales de sus hijos. Los padres tienden a reducir
sus expectativas en relación con sus hijos, y de este modo a atribuir sus éxitos al
esfuerzo y, en cambio, sus fracasos a su falta de capacidad. Por el contrario, los
padres de los niños con altas capacidades tienden a atribuir sus éxitos a sus
capacidades y sus fracasos a la falta de esfuerzo (Hodapp et al., 2003). Estas
respuestas parentales atípicas tienen repercusiones en el progreso de desarrollo de
los niños con trastornos genéticos, quienes son muy sensibles al impacto del
ambiente que reciben durante las interacciones sociales. Como muestra la eviden-
cia, la calidad de la experiencia interactiva tiene pues un impacto más profundo en
la formación de las trayectorias de desarrollo temprano en estas poblaciones,
puesto que las interacciones padres-hijos de gran calidad pueden subsanar, en
cierta medida, las lagunas existentes y facilitar el desarrollo cognitivo cuando
existe riesgo de retrasos en el desarrollo debido a factores genéticos (Siller &
Sigman, 2008; Slomins & McConachie, 2006; Wan et al., 2012). Por lo tanto,
nuestro conocimiento del desarrollo atípico debe tener en cuenta necesariamente
la interacción padres-hijos como un factor formante.
Los resultados de este estudio también tienen implicaciones prácticas impor-
tantes para la práctica clínica. Los profesionales que diseñan apoyos deben
reconsiderar su aproximación y sus sugerencias cuando ofrecen consejos a los
padres sobre los modos más productivos y estimulantes para interactuar con sus
hijos. Un conjunto de pruebas extenso y consistente sobre el desarrollo típico y
atípico, en el que se incluye el presente estudio, coincide en indicar que un estilo
de crianza directivo es contraproducente e influye negativamente en la atención y
en la sincronía diádica, y que es la aproximación no directiva, que parte de la
iniciativa del bebé, la que optimiza el desarrollo del niño (Dyches et al., 2012;
Siller & Sigman, 2008; Slomins & McConachie, 2006; Wan et al., 2012).
Siguiendo con esta lógica, si queremos avanzar en nuestro conocimiento de la
calidad de las relaciones entre padres e hijos con niños con SW y el SD, es
necesario ampliar nuestro conocimiento sobre las conductas directivas de los
padres. El presente estudio ha identificado un factor muy importante a este
respecto: los profesionales clínicos tienden a aconsejar a los padres de los niños
Parent-infant interaction in WS and DS / Interacción entre padres y niños con SW y con SD 719
que reciben terapia que sean más directivos en sus interacciones. Así pues, la
terapia podría ser una variable extraña, que está ocultando ciertas diferencias entre
los síndromes. Además, hemos visto que, de hecho, un estilo de interacción más
directivo puede dar lugar a mayor pasividad. Futuros estudios deberían investigar
en mayor detalle estos temas, analizando las diferencias en las respuestas paren-
tales entre díadas en las que el niño ha recibido un diagnóstico temprano y otras
en las que el niño ha sido diagnosticado más tarde, o alternativamente, entre niños
que están recibiendo terapia y niños que no. Esta última opción puede ser más
difícil metodológicamente por razones prácticas: los niños que han sido diagnos-
ticados habitualmente reciben terapia. En términos más amplios, es necesario
investigar los posibles efectos de un estilo de crianza no directivo y en el que
se fomenten las respuestas sensibles a las conductas del niño respecto al desarrollo
de los niños con SW y SD. Un estudio que analizara una intervención mediada
por los padres durante un periodo de tiempo podría ser de particular utilidad para
abordar un problema tan multifacético.
También sería interesante determinar el comportamiento de los mismos padres
con los hermanos con DT del niño con un trastorno de origen genético. En la
actualidad se está realizando un estudio con pares de mellizos en los que solo uno
tiene SD, para abordar la cuestión relevante de si los padres son intrínsecamente
más directivos y menos reactivos respecto a todos sus hijos o si, como nuestro
estudio sugiere, estos adaptan su estilo de crianza al estatus del niño.
Limitaciones
Por último, nuestros resultados están sujetos al menos a cuatro limitaciones. En
primer lugar, evaluar la calidad de la interacción padre-hijo es una tarea compli-
cada puesto que estos comportamientos no son fáciles de medir. En particular, las
escalas SIM-PI pueden ser ligeramente subjetivas, y estar abiertas a distintas
interpretaciones (aunque se alcanzó un acuerdo inter-jueces elevado). La segunda
limitación es el efecto del observador. Aunque el investigador abandonó la
estancia durante la grabación, los padres eran conscientes de estar siendo grabados
y de que esta grabación sería posteriormente visionada y analizada. En conse-
cuencia, el comportamiento parental puede no haber sido recogido en un estado
totalmente natural. A pesar de ello, el estudio produjo resultados más robustos que
otros estudios de caso individuales. En tercer lugar estaría la limitada duración de
la interacción grabada (siete minutos). Futuras investigaciones deberían recoger
periodos más prolongados de juego, y controlar la influencia de los diferentes
entornos (e.g., hogar/laboratorio), con el objetivo de esclarecer nuestros resulta-
dos. Por último, si bien la muestra utilizada es pequeña, este es el primer estudio,
hasta donde sabemos, en el que se analizan múltiples aspectos de la interacción
diádica de niños con SD y SW utilizando un instrumento cuantitativo, y como tal,
nos ofrece una serie de resultados muy valiosos en relación, por ejemplo, con
posibles resultados, con la adecuación del instrumento y con la viabilidad de un
estudio a mayor escala aplicando la misma metodología y estableciendo un
720 T. Soukup-Ascençao et al.
Conclusiones
Con este estudio se pretendía determinar la calidad de la interacción entre padres e
hijos con niños con síndrome de Down y niños con síndrome de Williams.
Nuestra investigación ha demostrado claramente que, en comparación con niños
con DT, los padres de los niños que presentan estos trastornos del desarrollo
neurológico muestran conductas más directivas y menos sensibles, mientras que
sus hijos se muestran menos atentos a la figura parental y a la actividad conjunta,
con niveles bajos de reciprocidad y sincronía diádicas. Resulta fundamental
conocer los detalles de la calidad de la interacción padres-hijos en estos
síndromes genéticos, puesto que existe evidencia coincidente en población típica
y atípica que sugiere que las interacciones sociales tempranas constituyen una de
las influencias formativas claves en el desarrollo posterior del niño. La dinámica
de las interacciones padre/madre-hijo suele pasarse por alto en los estudios sobre
la variabilidad cognitiva y el aprendizaje, y sin embargo desempeña, junto con
otros factores genéticos y ambientales, una función crucial en el desarrollo.
Acknowledgements / Agradecimentos
We are very grateful for the contributions families have made towards this study. The
research was supported by the Waterloo Foundation UK and the Williams Syndrome
Foundation UK. We are also very grateful to the researcher Farah H. Wolfe for her help
with inter-rater reliability and data collection, and to Dr Ruth Campos for checking the
Spanish translation of our paper. / Queremos manifestar nuestro profundo agradecimiento
a las familias que han hecho posible este estudio. La presente investigación ha sido
financiada por la Fundación Waterloo de Reino Unido y la Fundación de Síndrome de
Williams de Reino Unido. También le estamos muy agradecidos a la investigadora Farah
H. Wolfe por su ayuda en la realización del acuerdo interjueces y en la recogida de datos,
y a la Dra. Ruth Campos por revisar la traducción al español de nuestro trabajo.
Disclosure statement
No potential conflict of interest was reported by the authors / Los autores no han referido
ningún potencial conflicto de interés en relación con este artículo.
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724 T. Soukup-Ascençao et al.
Appendix 1. Social Interaction Measure for Parent and Infants (SIM-PI; Wan et al., 2012)
Domain Description Scale extremes
Caregiver
1. Sensitive The identification of, and behavioural response 1 = Minimally
responsive- to, infant behaviour and signals that are sensitively
ness contingent and appropriate to meet the infant’s responsive
immediate and developmental needs. An 7 = Very sensitively
attentive attitude, appropriate engagement, responsive
support and structuring in response to infant
behaviour (and lack of behaviour).
2. Non- A focus on the infant’s experience and agenda as 1 = Highly directive
directiveness opposed to a caregiver-directed focus. High 7 = Highly non-
‘non-directiveness’ includes accepting and directive
encouraging non-intrusive behaviour, and
positive comments reflecting the infant’s
experience. Low ‘non-directiveness’ includes
demanding, intrusive and negative behaviours
and comments directed at the infant not at the
service of promoting infant-initiated
behaviour.
Infant
3. Attentiveness The amount of visual contact with and amount 1 = Inattentive
to parent and quality of interest in the parent directly 7 = Very highly
(particularly in younger infants) and/or attentive
through mutual focus in a joint activity
(particularly in older infants) as opposed to
focus on other environmental stimuli or self-
absorption. Considerations include infant
body/face orientation towards the caregiver
and interest in and acceptance of objects
demonstrated by the parent, imitation and
social referencing.
4. Positive affect The amount and extent of positive mood, which 1 = Highly negative
includes positive expression and vocalization affect
and enthusiasm, weighed against negative 7 = Highly positive
affect and behaviour, including negative affect
expression, vocalization and bodily gestures.
5. Liveliness The level of physical activity, independent of the 1 = Unlively
nature of the activity, weighting particularly 7 = Extremely lively
behaviour initiated by the infant spontaneously
over that which is in response to the mother’s
actions. Reflex movements and those
controlled by the parent (e.g., by manipulating
limbs) are not included.
Dyadic
6. Mutuality The degree of dyadic togetherness, ‘tunefulness’ 1 = Very low
and sharedness of the play experience, mutuality
including shared attention, infant acceptance 7 = Very high
of maternal involvement, playing together, mutuality
interactive flow and shared body orientation.
(Continued)
Parent-infant interaction in WS and DS / Interacción entre padres y niños con SW y con SD 725
Appendix 1. (Continued ).
Apéndice 1. Medida de Interacción Social entre Padres e Hijos (SIM-PI; Wan et al., 2012)
Área Descripción Valores extremos
Cuidador
1. Respuesta La identificación y la respuesta comportamental 1 = Respuesta
sensible al comportamiento y las señales del bebé, de mínimamente
modo apropiado y contingente, con el fin de sensible
satisfacer las necesidades inmediatas y del 7 = Respuesta muy
desarrollo del niño. Una actitud atenta, una sensible
participación apropiada, apoyo y estructura
adecuados en respuesta al comportamiento (y
falta de comportamiento) del bebé.
2. Ausencia de El foco se dirige a la experiencia del niño y sus 1 = Altamente
directividad intenciones, en lugar de al cuidador. La dirigista
ausencia de directividad incluye aceptar y 7 = En absoluto
fomentar un comportamiento no intrusivo, y dirigista
realizar comentarios positivos que reflejen la
experiencia del niño. El comportamiento
directivo implica comportamientos exigentes,
intrusivos y negativos y comentarios
dirigidos al niño que no están al servicio de
fomentar la iniciativa del bebé.
Niño
3. Atención a la La cantidad de contacto visual y la cantidad y 1 = Falta de atención
figura parental calidad del interés en la figura parental 7 = Muy atento
directamente (en particular en los bebés más
pequeños) y/o a través de atención conjunta
en una actividad compartida (en los bebés de
mayor edad), por oposición a la atención a
otros estímulos del ambiente o al
ensimismamiento. Debe atenderse a s el bebé
orienta su cuerpo y/o su rostro al cuidador, a
su interés y aceptación de los objetos que le
muestra, y a posibles conductas de imitación
y de referencia social.
(Continúa)
726 T. Soukup-Ascençao et al.
Apéndice 1. (Continuación ).