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Resumen.El síndrome de Down es uno de los trastornos genéticos congénitos más comunes. En general, las personas con síndrome de Down presentan una calidad de voz perceptualmente tensa, ronca, monótona, estridente y típicamente baja. Hay
muy pocos intentos de investigar las características objetivas de la voz en estos individuos. Además, no hay datos informados con un enfoque específico en la aerodinámica laríngea en estos individuos. Por lo tanto, el presente estudio tuvo como
objetivo realizar evaluaciones perceptuales (escala GRBAS) y aerodinámicas laríngeas de la voz (versión Aeroview 1.4.4). El grupo clínico consta de 17 niños con síndrome de down (12 niños y 5 niñas) de 4,5 a 10 años. Los resultados obtenidos se
compararon con los de un grupo de control de desarrollo típico de la misma edad. Las evaluaciones perceptivas mostraron diferencias significativas en el grupo de niños con síndrome de Down. La evaluación aerodinámica laríngea reveló un aumento
significativo de ESGP y LAR en niños con síndrome de down que en el grupo de control en Mann-Whitney U en p<0,005. Aunque se encontró que los valores MAFR eran menores en estos individuos en comparación con los controles, la diferencia no fue
estadísticamente significativa en la U de Mann-Whitney a p<0,005. Por lo tanto, el autor concluyó que la hiperfunción laríngea es una causa plausible de la calidad tensa y gutural de la voz en niños con síndrome de down. También se destaca comprobar
la eficacia de las terapias manuales y las terapias fisiológicas de la voz para mejorar la eficiencia vocal en estos niños. La evaluación aerodinámica laríngea reveló un aumento significativo de ESGP y LAR en niños con síndrome de down que en el grupo
de control en Mann-Whitney U en p<0,005. Aunque se encontró que los valores MAFR eran menores en estos individuos en comparación con los controles, la diferencia no fue estadísticamente significativa en la U de Mann-Whitney a p<0,005. Por lo
tanto, el autor concluyó que la hiperfunción laríngea es una causa plausible de la calidad tensa y gutural de la voz en niños con síndrome de down. También se destaca comprobar la eficacia de las terapias manuales y las terapias fisiológicas de la voz
para mejorar la eficiencia vocal en estos niños. La evaluación aerodinámica laríngea reveló un aumento significativo de ESGP y LAR en niños con síndrome de down que en el grupo de control en Mann-Whitney U en p<0,005. Aunque se encontró que los
valores MAFR eran menores en estos individuos en comparación con los controles, la diferencia no fue estadísticamente significativa en la U de Mann-Whitney a p<0,005. Por lo tanto, el autor concluyó que la hiperfunción laríngea es una causa plausible
de la calidad tensa y gutural de la voz en niños con síndrome de down. También se destaca comprobar la eficacia de las terapias manuales y las terapias fisiológicas de la voz para mejorar la eficiencia vocal en estos niños. la diferencia no fue
estadísticamente significativa en la U de Mann-Whitney a p<0,005. Por lo tanto, el autor concluyó que la hiperfunción laríngea es una causa plausible de la calidad tensa y gutural de la voz en niños con síndrome de down. También se destaca comprobar
la eficacia de las terapias manuales y las terapias fisiológicas de la voz para mejorar la eficiencia vocal en estos niños. la diferencia no fue estadísticamente significativa en la U de Mann-Whitney a p<0,005. Por lo tanto, el autor concluyó que la hiperfunción laríngea es una causa plausible de
estudio de pryce,13el cual tuvo como objetivo investigar la tasa de declinación y cociente abierto en la identificación de los
tensión muscular en el área laríngea en individuos con SD. Los mecanismos fonatorios fisiopatológicos para la hiperfunción vocal
resultados obtenidos se compararon con otros tres grupos de fonotraumática (PVH) y no PVH. Los autores informaron que las
personas con problemas de aprendizaje, disfonía funcional y estimaciones normalizadas del nivel de presión sonora (SPL) de las
un grupo control. Los hallazgos revelaron que, en comparación medidas aerodinámicas glóticas podrían usarse clínicamente para
con el grupo de control, los individuos del grupo DS requerían diferenciar los mecanismos fonatorios fisiopatológicos asociados
casi el doble del nivel de energía para activar el mecanismo con los trastornos de PVH y NVH.
vocal desde su nivel de reposo hasta el nivel de sonoridad. El Los parámetros LA también se han utilizado para realizar un seguimiento
autor atribuyó la necesidad de mayores niveles de energía de los resultados de una intervención específica en personas con MTD.19
para activar el mecanismo vocal a la hipotonicidad de la Leing et al.19informaron que la SGP mediana y la potencia aerodinámica
musculatura vocal en estos individuos. media se redujeron significativamente después de 12 semanas de
Se ha planteado la hipótesis de que la calidad de la voz áspera, tensa entrenamiento de la voz en personas con MTD. Los autores concluyeron que
y estridente en los niños con síndrome de Down se debe a la las medidas aerodinámicas podrían evaluar efectivamente la eficacia del
hipotonicidad y la subsiguiente hiperaducción del ventrículo, así como entrenamiento de la voz en personas con MTD.
a las cuerdas vocales verdaderas.1Por lo tanto, las medidas que reflejan También se han realizado intentos para investigar la presencia de
las válvulas glóticas y los patrones vibratorios de las cuerdas vocales, hiperfunción vocal utilizando medidas de LA en niños con algunos de los
como las imágenes vocales a través de videolaringoscopia, trastornos del habla asociados con la discapacidad auditiva.20y paladar
electroglotografía o las aerodimensiones laríngeas, podrían facilitar la hendido.21Sin embargo, hay escasez de investigaciones disponibles sobre lo
comprensión de estas dinámicas glóticas. El análisis LA es una forma no mismo en personas con síndrome de Down. Aunque la calidad tensa y
invasiva de estimar los aspectos de las válvulas glóticas. Es una medida gutural de la voz en niños con síndrome de Down se ha atribuido a la
combinatoria que proporciona información sobre la coordinación hiperaducción de las cuerdas vocales ventriculares y verdaderas durante la
respiratorio-fonatoria y la eficiencia de la válvula glótica durante la fonación,1esta hipótesis debe verificarse utilizando métodos objetivos de
fonación.14El análisis LA implica medidas como la duración máxima de imágenes vocales o mediante procedimientos no invasivos de evaluación de
la fonación, la relación S/Z, la presión subglótica estimada (ESGP), la la válvula glótica. Dado que las imágenes vocales son un desafío en los niños
tasa media de flujo de aire (MAFR), la resistencia de las vías pequeños con síndrome de Down, la evaluación de la eficiencia de la válvula
respiratorias laríngeas (LAR) y el umbral de presión de la fonación. glótica de forma no invasiva utilizando medidas de LA puede ser una
ESGP es la cantidad de presión requerida para generar y sostener la alternativa plausible.
oscilación de las cuerdas vocales durante la producción de la voz, y se Además, no hay datos informados con un enfoque específico en
mide en cmH2O. MAFR es la cantidad de aire que fluye a través de las LA en niños con SD. Además, un pequeño número de estudios10−12
cuerdas vocales durante la fonación en 1 segundo y se mide en L/s. LAR presentaron resultados perceptuales y acústicos contrarios, lo que
es la relación entre ESGP y MAFR, que se mide en cmH2O/L/s y refleja la hace que los hallazgos no sean concluyentes. Por lo tanto, el
resistencia que ofrecen las cuerdas vocales al flujo de aire. Las medidas presente estudio tuvo como objetivo comprender la válvula glótica
de LA son vitales según el modelo aerodinámico mioelástico de en niños con SD utilizando el análisis LA. Los objetivos específicos
fonación en el proceso de evaluación de la función vocal.14 del estudio fueron documentar las características de percepción de
la voz en niños con SD y comparar los parámetros LA (ESGP, LAR y
Las medidas de LA se han aplicado en el campo de la patología MAFR) en niños con SD y los controles de la misma edad.
de la voz para diferenciar voces normales y patológicas, voces
presionadas normales y simuladas, para diagnosticar disfonía por
tensión muscular (MTD), así como en varias otras poblaciones
clínicas.15-17Por ejemplo, Grillo y Verdolini17informaron que LAR MÉTODOS
podía distinguir de manera confiable los pares de patrones de voz Participantes
normales, resonantes, presionados y entrecortados, excepto entre Los participantes incluyeron 30 niños con un desarrollo típico en el
las voces normales y resonantes. Zheng et al.15reportaron que el rango de edad de 5 a 10 años (grupo de control) y 17 niños con
ESGP fue eficiente en diferenciar a los individuos con MTD de los síndrome de Down en el rango de edad de 4,5 a 10 años (grupo
controles fononormicos. Obtuvieron el valor ESGP de más de 8.175 clínico). Todos los participantes del grupo clínico fueron
cmH2O para MTD con una sensibilidad del 76% y una especificidad diagnosticados con SD por un pediatra y asistían a preescolar o
del 100%. En un estudio similar, Pebbili et al.18informaron valores escuela integrada regular. Los participantes con infecciones
significativamente más altos de ESGP en adultos con hiperfunción respiratorias, laríngeas y faríngeas activas dentro de una semana y
vocal (10,40 cmH2O) en comparación con su grupo de control (5,18 el día de la recolección de datos no fueron considerados para el
cmH2O). Los autores encontraron que un ESGP de 7,37 cmH2O estudio. Además, no se incluyeron los participantes con quejas de
logró un equilibrio sonoro entre la sensibilidad (0,80) y la pérdida de audición y dificultad para seguir instrucciones.tabla 1
especificidad (0,80). describe los detalles demográficos de los participantes.
Además, sugirieron que este valor puede ser un umbral para
discriminar a los individuos con hiperfunción vocal de los adultos
fononormicos. En un estudio reciente, Espinoza et al.dieciséis Evaluación perceptiva de la voz.
destinado a verificar la eficacia de las medidas aerodinámicas Para la evaluación perceptiva de la voz en niños con SD, la fonación
glóticas SGP, flujo de aire pico a pico, flujo máximo de la vocal /a/ y la muestra de habla que involucra el conteo
156.e17 Revista de voz, vol. 35, núm. 1, 2021
TABLA 1.
Detalles demográficos de los participantes
Grupos Número de participantes machos Hembras Rango de edad (años) machos Hembras
Grupo de control 30 17 13 5−10 7.3 8.8
Grupo clínico 17 12 5 4.5−10 6.3 6.4
los dígitos y la imitación de palabras monosilábicas se registraron a vista de un niño que realiza una tarea de medición aerodinámica
través de una grabadora de voz digital Olympus colocada a una utilizando la máscara pediátrica con ventilación circunferencial. Se
distancia constante de 10 cm de la boca. Sin revelar los datos aseguró que la máscara se sujetara firmemente contra la cara para
demográficos, las muestras se reprodujeron aleatoriamente a tres evitar fugas alrededor de las áreas de la barbilla y la nariz.
patólogos del habla y lenguaje (jueces) con un mínimo de 2 años de
experiencia en el manejo de trastornos de la voz. Se les indicó que
Procedimiento
calificaran perceptualmente las características de la voz de los
Los transductores de flujo de aire y presión de aire del instrumento se calibraron diariamente según elvista aéreamanual de
Antes de grabar, también se aseguró que el tubo intraoral estuviera colocado entre los labios y por encima de la lengua y se les pidió
Evaluación LA que no mordieran el tubo intraoral. Se instruyó a los participantes para que produjeran una cadena de sílabas de vocal consonante
Instrumentación (CV) con parada bilabial sorda /p/ y vocal /a/ (/pa pa pa . . ./) de 5 a 7 veces en la máscara ventilada circunferencialmente. El
ElVista aérea 1.4.4versión (Glottal Enterprises Inc, Syracuse, Nueva examinador demostró la tasa de producción y realizó dos pruebas de práctica antes de la prueba real. Se aseguró que los
York) se utilizó para medir ESGP y MAFR. Elvista aéreaes un sistema participantes produjeran la cadena de sílabas en una sola respiración (al comienzo de su ciclo de exhalación), a un volumen cómodo y
portátil basado en computadora que consta de una máscara de a una velocidad de 2-3 sílabas/s. también se aseguró que el tubo intraoral estuviera colocado entre los labios y arriba de la lengua y se
neumotacógrafo con ventilación circunferencial de Rothenberg les pidió que no mordieran el tubo intraoral. Se instruyó a los participantes para que produjeran una cadena de sílabas de vocal
acoplada a un transductor de presión de aire PT-25B y un transductor consonante (CV) con parada bilabial sorda /p/ y vocal /a/ (/pa pa pa . . ./) de 5 a 7 veces en la máscara ventilada circunferencialmente.
de flujo de aire modelo de banda ancha PT-2E. La unidad electrónica El examinador demostró la tasa de producción y realizó dos pruebas de práctica antes de la prueba real. Se aseguró que los
MS-110 suministra energía al transductor, preamplificación y participantes produjeran la cadena de sílabas en una sola respiración (al comienzo de su ciclo de exhalación), a un volumen cómodo y
conversión de analógico a digital. Los dos transductores, incluidos el a una velocidad de 2-3 sílabas/s. también se aseguró que el tubo intraoral estuviera colocado entre los labios y arriba de la lengua y se
flujo de aire y la presión del aire, se conectaron al conector de entrada les pidió que no mordieran el tubo intraoral. Se instruyó a los participantes para que produjeran una cadena de sílabas de vocal
del MS-110 mediante un adaptador BFC-2 que permite que los dos consonante (CV) con parada bilabial sorda /p/ y vocal /a/ (/pa pa pa . . ./) de 5 a 7 veces en la máscara ventilada circunferencialmente.
transductores se conecten al conector de entrada en el panel frontal El examinador demostró la tasa de producción y realizó dos pruebas de práctica antes de la prueba real. Se aseguró que los
del MS-110. El MS-110 se conecta a cualquier conector USB de la participantes produjeran la cadena de sílabas en una sola respiración (al comienzo de su ciclo de exhalación), a un volumen cómodo y
computadora y puede registrar su alimentación desde la conexión USB a una velocidad de 2-3 sílabas/s. Se instruyó a los participantes para que produjeran una cadena de sílabas de vocal consonante (CV)
o la alimentación se suministra por separado.Figura 1representa un con parada bilabial sorda /p/ y vocal /a/ (/pa pa pa . . ./) de 5 a 7 veces en la máscara ventilada circunferencialmente. El examinador
demostró la tasa de producción y realizó dos pruebas de práctica antes de la prueba real. Se aseguró que los participantes produjeran
la cadena de sílabas en una sola respiración (al comienzo de su ciclo de exhalación), a un volumen cómodo y a una velocidad de 2-3 sílabas/s. Se instruyó a lo
FIGURA 2.Morfología típica de pico de presión y onda de flujo de aire obtenida de un niño con SD.
morfología típica de pico de presión y onda de flujo de aire obtenida de La voz de los niños con SD. Entre los demás parámetros de la
un niño con síndrome de Down. escala, se encontró que la tensión era dominante en un grado
moderado (2), seguida por la rugosidad en un grado leve (1). Sin
embargo, los parámetros respiración entrecortada y astenia se
Análisis de los datos
calificaron como normales (es decir, 0). Por lo tanto, la voz de los
El análisis se llevó a cabo en detalle para la forma de onda niños con SD en el presente estudio podría definirse como
registrada. El cursor se colocó en partes planas de dos picos moderadamente tensa.
adyacentes. En el análisis de las formas de onda, el software de la
aplicación proporciona el valor de ESGP (cmH2O), LAR (cmH2O/ml/
s) y MAFR (ml/s). Los valores de MAFR se convirtieron
Comparación de medidas de LA en niños bajo control y
manualmente a L/s para facilitar la comparación de los valores de
grupos clínicos
MAFR con estudios anteriores. En consecuencia, el valor del Tabla 2revela la media, la mediana, la desviación estándar y los
parámetro derivado LAR se convirtió a cmH2S/L/s. intervalos de confianza de las medidas de LA para niños bajo
control y grupos clínicos. Puede observarse desdeTabla 2 que la
RESULTADOS
ESGP y la LAR medias y medianas son marcadamente más altas en
El análisis estadístico se realizó con SPSS versión 21. Se calcularon los niños del grupo clínico en comparación con el grupo de control.
la media, la desviación estándar y los intervalos de confianza de las Por el contrario, los valores medios y medianos de MAFR en los
medidas estadísticas descriptivas para todos los parámetros en los niños del grupo clínico son marginalmente más bajos en
grupos. Se realizó la prueba de Shapiro-Wilk para verificar si los comparación con sus contrapartes normales en el grupo de control
datos bajo diferentes parámetros siguen la distribución normal. (figura 3A-C). En cuanto a la dispersión, los parámetros MAFR y LAR
Los resultados de la prueba de normalidad indicaron que los datos tanto en el grupo de control como en el clínico mostraron una
no se distribuyeron normalmente. Por lo tanto, la Mann-Whitneytu desviación estándar mayor en comparación con su media. Sin
Se realizó una prueba para verificar si los dos grupos de estudio embargo, el parámetro ESGP se considera robusto en todos los
son diferentes con respecto a las variables dependientes ESGP, grupos con una desviación estándar mínima con respecto a sus
MAFR y LAR. valores medios (Tabla 2). Además, los resultados del Mann-Whitney
tuLa prueba indicó valores significativamente más altos de ESGP y
LAR en niños con SD en comparación con el grupo de control en
Análisis perceptivo de la voz de niños con SD Los resultados de pag <0.05 nivel (Tabla 3). Aunque los valores de MAFR fueron
la evaluación perceptiva usando la escala GRBAS indicaron un ligeramente inferiores en los niños de un grupo clínico, la
grado moderado (2) de severidad general (G) para diferencia no fue estadísticamente significativa (PAG >0,05).
156.e19 Revista de voz, vol. 35, núm. 1, 2021
TABLA 2.
Media, mediana, desviación estándar e intervalos de confianza de las medidas de LA en los grupos control y clínico
Parámetro Significar Mediana Dakota del Sur Significar Mediana Dakota del Sur Grupo de control Grupo Clínico
ESGP (cmH2O) 6.57 6.13 1.74 11.34 11.4 1.60 5,92−7,22 10,51−12,16
LRA (cmH2O/L/s) 37.74 30.93 25.35 84.26 52.75 63.09 28,27−47,21 51,82−116,7
MAFR (L/s) 0.25 0.21 0.16 0.22 0.22 0.15 0,19−0,31 0,19−0,31
FIGURA 3.Significar (A)presión subglótica estimada (cmH2O), (B)resistencia de la vía aérea laríngea (cmH2O/L/s), y (C)tasa media de flujo de aire (L/s)
de los niños bajo los grupos control y clínico.
TABLA 3.
Comparación de las medidas de LA en los grupos control y clínico
Rango medio
esto a la hiperaducción del ventrículo así como de las cuerdas podrían haber ocurrido variaciones con la máscara sostenida
vocales verdaderas durante la fonación. Caso4también atribuyó la por los participantes. Aunque en el presente estudio se
calidad de la voz tensa en niños con SD a la disfonía ventricular. instruyó a los niños y se demostró que producían las sílabas al
Una de las posibilidades de hiperfunción vocal en estos niños es comienzo de su exhalación, es posible que hayan iniciado o
que pueden perder energía acústica debido a la hipernasalidad, lo terminado sus producciones de sílabas a diferentes volúmenes
que obliga a sus cuerdas vocales a trabajar más para vibrar.5El pulmonares, lo que influye en los resultados.
apoyo respiratorio deficiente también podría ser una posibilidad Además, dado que estos valores de ESGP y LAR se encuentran en el
de hiperfunción vocal en estos niños, lo que justifica más rango de hiperfunción vocal/MTD, se justifican estudios futuros para
investigaciones. verificar las características relacionadas con la hiperfunción en niños
El presente estudio también indicó un valor de MAFR con síndrome de Down a través de imágenes vocales y otros estudios
ligeramente más bajo en niños con SD que en los controles, lo que fisiológicos como la electromiografía. También se pueden justificar
también podría implicar un cierre glótico apretado durante la estudios futuros para verificar los cambios que pueden ocurrir después
fonación, lo que impide el flujo de aire a través de la glotis del uso de enfoques de terapia de relajación musculoesquelética, como
(hiperfunción del aductor vocal). Sin embargo, esta diferencia en la terapia manual circunlaríngea.25
MAFR entre los grupos no fue estadísticamente significativa en el o terapia manual laríngea26en estos individuos. Dichos estudios
nivel de significación propuesto (pag <0,05). ayudarán a comprender la fisiología vocal en niños con síndrome
Zheng et al.15apoya aún más la suposición de hiperfunción de Down y facilitarán el desarrollo y establecimiento de estrategias
glótica y supraglótica en niños con síndrome de Down. Informaron de manejo apropiadas para ellos.
que un valor ESGP de más de 8.175 cmH2O se asoció con MTD con
una sensibilidad del 76 % y una especificidad del 100 %. Pebbili et
CONCLUSIÓN
al.18también informaron valores significativamente más altos de
Los resultados del presente estudio que utilizan el análisis de la
ESGP en individuos con hiperfunción vocal. Estos autores
válvula glótica indican una mayor presión subglótica y resistencia
documentaron valores ESGP de 10,40 cmH2O (§3,76) en adultos
laríngea en niños con síndrome de Down. Es posible que estos
con hiperfunción vocal en comparación con el grupo control con
niños puedan estar compensando la válvula glótica comprometida
5,18 cmH2O (§1.31). Usando el análisis de características operativas
asociada con la musculatura laríngea hipotónica. Este hallazgo
del receptor (ROC), los autores encontraron que ESGP de 7.37 cmH
apoya la hipótesis de que la hiperfunción laríngea es la causa
2O logró un equilibrio sonoro entre la sensibilidad (0,80) y la
plausible de la calidad de la voz gutural y tensa en los niños con
especificidad (0,80). Además, sugirieron que es posible discriminar
síndrome de Down. Sin embargo, es de interés futuro validar estos
a los individuos con hiperfunción vocal de los adultos
hallazgos en muestras más grandes y mediante estudios de
fononórmicos en función de los valores de LA obtenidos.
imágenes vocales. Además, dado que el ESGP en estos niños está
dentro del rango de MTD, se justifican estudios futuros para
Aunque estos dos estudios se realizaron en adultos con síndrome de
verificar la eficacia de las terapias manuales y las terapias
Down, se puede notar a partir de los hallazgos de estos estudios que
fisiológicas de la voz para mejorar la eficiencia vocal en estos
los valores elevados de ESGP y LAR se asocian consistentemente con
niños.
hiperfunción vocal o trastornos hiperfuncionales de la voz como MTD.
En el presente estudio, los niños con SD obtuvieron el valor ESGP de
11.158 (§1.456) cmH2O, que es significativamente superior a la del MATERIALES COMPLEMENTARIOS
grupo control 6.522 (§1.630) en pag <0.000. Además, los valores ESGP El material complementario asociado con este artículo se puede
de los niños con síndrome de Down en el presente estudio caen en el encontrar en la versión en línea enhttps://doi.org/10.1016/j.
rango de aquellos con MTD o hiperfunción vocal informados por los jvoice.2019.05.011.
estudios anteriores.15,18Por lo tanto, se puede inferir que los niños con
síndrome de Down utilizan una presión subglótica más alta para fonar/
hablar a un volumen y niveles de tono cómodos, demostrando así REFERENCIAS
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características similares a MTD.
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El presente estudio tiene el mérito de ser el único informe publicado
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que involucra datos de AL en niños con SD. El estudio tiene una Singular; 1997.
limitación con respecto al control del SPL de producción de sílabas por 3.Strazzulla M. Problemas del habla del niño mongoloide.Q Rev Pediatr.
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subglótica,24el SPL de la producción de sílabas de los participantes
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variabilidad individual en el SPL de la producción de sílabas podría 42:215–219.
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de percepción con la calidad de la voz de los niños con síndrome de Down.Soy J
Además, a diferencia de los estudios LA anteriores informados
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en la literatura, el presente estudio involucró al examinador 8.Moura CP, Cunha LM, Vilarinho H, et al. Parámetros de voz en niños
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