J . N e u r o l . N e u r o s u r g . P s y c h i a t .

, 1 9 6 3 , 2 6 , 8 1
A c a s e o f c o m p l e t e b i l a t e r a l o p h t h a l m o p l e g i a
d u e t o a n i nt r a s e l l a r a ne u r y s m 1
D. O . HAN CO CK
Fr o m t h e De p a r t m e nt o f N e u r o l o g i c a l S u r g e r y , Fr e nc h a y Ho s p i t a l , B r i s t o l
T h e c l i ni c a l f e a t u r e s o f i nf r a - c l i no i d a ne u r y s m s w e r e
d e s c r i b e d i n t h e c l a s s i c a l p a p e r s b y J e f f e r s o n ( 1 9 3 7 ,
1 9 3 8 ) . He m a k e s no r e f e r e nc e t o t o t a l b i l a t e r a l
o p h t h a l m o p l e g i a d u e t o t h i s c a u s e i n h i s e x h a u s t i v e
r e v i e w o f t h e l i t e r a t u r e , t h o u g h t h r e e c a s e s o f
p a r t i a l b i l a t e r a l i nv o l v e m e nt a r e c i t e d .
B i l a t e r a l i nf r a - c l i no i d a ne u r y s m s , w h i c h m i g h t b e
e x p e c t e d t o p r o d u c e t h i s s y nd r o m e , a r e e x t r e m e l y
r a r e . J e f f e r s o n ( 1 9 3 8 ) r e c o r d s f o u r ; I c o u l d f i nd o nl y
s i x o t h e r s ( B o z z o l i , 1 9 3 7 ; Ha m b y , 1 9 4 2 ; He u e r a nd
Da nd y , 1 9 1 6 ; d e i P o l i a nd Z u c h a , 1 9 4 0 ; L o g u e ,
1 9 5 1 ) , a nd i t i s no t a b l e t h a t b i l a t e r a l t o t a l o p h t h a l m o -
p l e g i a o c c u r r e d i n o nl y o ne o f t h e t h r e e c a s e s
( M a h o u d e a u , Da u m , G e o r g e , a nd R o s i e r , 1 9 4 9 ,
c i t e d b y J e f f e r s o n) .
P a r r y a nd R o g e r s p u b l i s h e d a c a s e ( 1 9 3 9 ) w h i c h i n
a l l p r o b a b i l i t y w a s d u e t o a c a r o t i c o - c a v e r no u s
f i s t u l a . Da nd y ( 1 9 3 7 ) r e p o r t s a s i m i l a r c a s e w i t h
b i l a t e r a l ' a l m o s t ' t o t a l o p h t h a l m o p l e g i a , w h i c h h e
a s s u m e d w a s d u e t o b i l a t e r a l c a r o t i c o - c a v e m o u s
f i s t u l a e ( c a s e 5 ) , t h o u g h h e h a d no a na t o m i c a l p r o o f
t h a t a f i s t u l a w a s p r e s e nt o n b o t h s i d e s . Do l l f u s ,
T a p t a s , a nd B r i s a c ( 1 9 4 7 ) r e c o r d a n e x a m p l e c l i ni -
c a l l y t y p i c a l o f a c a r o t i c o - c a v e r no u s f i s t u l a , w h e r e
o p h t h a l m o p l e g i a i n t h e o t h e r e y e f o l l o w e d a no r m a l
r i g h t c a r o t i d a ng i o g r a m ; h o w e v e r , t o t a l o p h t h a l m o -
p l e g i a w a s no t s i m u l t a ne o u s l y p r e s e nt i n b o t h e y e s .
CAS E R EP O R T
A p r e v i o u s l y f i t , 5 9 - y e a r - o l d h o u s e w i f e g a v e a h i s t o r y o f
i r r e g u l a r l a nc i na t i ng p a i n r a d i a t i ng f r o m t h e r i g h t s i d e o f
t h e f o r e h e a d t o t h e t e m p l e f o r t h r e e w e e k s . I t w a s o f s u d -
d e n o ns e t a nd h a d p e r s i s t e d . A w e e k l a t e r s h e no t i c e d v e r i t -
t i c a l d i p l o p i a o n l o o k i ng t o t h e r i g h t . T h i s l a s t e d a f u r t h e r
w e e k u nt i l t h e r i g h t e y e l i d c l o s e d ; t h e l e f t l i d f o l l o w e d s u i t
f i v e d a y s l a t e r . T h e r e w a s no f a c i a l nu m b ne s s o r t i ng l i ng .
Ex a m i na t i o n s h o w e d h e r t o b e a n o b e s e , h y p e r t e ns i v e
s u b j e c t ( b l o o d p r e s s u r e 1 7 0 / 1 0 0 m m . Hg ) , w i t h l e f t
v e nt r i c u l a r e nl a r g e m e nt a nd p y r e x i a ( 1 0 0 l F. ) . S h e h a d
b i l a t e r a l c o nj u nc t i v i t i s . T h e c h e s t a nd a b d o m e n w e r e
no r m a l o n c l i ni c a l e x a m i na t i o n. T h e f i nd i ng s r e f e r a b l e t o
t h e c e nt r a l ne r v o u s s y s t e m w e r e i m p a i r e d v i s u a l a c u i t y ,
J . 1 9 o n b o t h s i d e s u nc o r r e c t e d , b i l a t e r a l c o m p l e t e p t o s i s
' T h i s p a p e r w a s r e a d b e f o r e t h e S o c i e t y o f B r i t i s h N e u r o l o g i c a l
S u r g e o ns a t De r b y i n N o v e m b e r 1 9 6 1 .
w i t h w i d e l y d i l a t e d r e g u l a r p u p i l s , no t r e a c t i ng t o l i g h t
d i r e c t l y , c o ns e ns u a l l y , o r t o a c c o m m o d a t i o n. Ac c u r a t e
c h a r t i ng o f t h e v i s u a l f i e l d s w a s no t p o s s i b l e , a nd t h e
c o nf r o nt a t i o n t e s t w a s u nr e l i a b l e ; t h e r e w a s no o b v i o u s
h e m i a no p i c f i e l d d e f e c t , h o w e v e r . T h e l e f t e y e r e t a i ne d
v e r y s l i g h t d o w nw a r d a nd o u t w a r d m o v e m e nt . T h e r e w a s
a l s o d i m i ni s h e d a p p r e c i a t i o n o f l i g h t t o u c h a nd p i n- p r i c k
o n t h e r i g h t s i d e o f t h e f o r e h e a d , w i t h b i l a t e r a l d e p r e s s i o n
o f c o r ne a l s e ns a t i o n. N o o t h e r a b no r m a l i t y w a s p r e s e nt ,
a nd t h e r e w a s ne i t h e r p r o p t o s i s no r i nt r a c r a ni a l b r u i t .
T h e r e d a nd w h i t e b l o o d c e l l c o u nt s w e r e no r m a l . T h e
s e r u m c h o l e s t e r o l l e v e l w a s 1 6 6 m g . % . T h e W a s s e r m a nn
r e a c t i o n w a s ne g a t i v e .
T h e c e r e b r o s p i na l f l u i d w a s c l e a r a nd c o l o u r l e s s w i t h
no r m a l d y na m i c s . I t c o nt a i ne d 8 l y m p h o c y t e s a nd 4 6
r e d b l o o d c e l l s p e r c . m m . a nd 5 7 m g . % p r o t e i n.
Co nj u nc t i v a l s w a b s g r e w p ne u m o c o c c i a nd d i p h -
t h e r o i d s .
T h e t r a ns v e r s e d i a m e t e r o f t h e h e a r t w a s i nc r e a s e d , a nd
t h e r i g h t h a l f o f t h e d i a p h r a g m w a s r a i s e d . Ce r v i c a l r i b s
w e r e p r e s e nt o n b o t h s i d e s .
T h e s k u l l s h o w e d a n e nl a r g e m e nt o f t h e s e l l a ( 1 5 x 1 5
m m . ) w i t h u nd e r c u t t i ng o f t h e a nt e r i o r c l i no i d p r o c e s s e s
a nd e r o s i o n o f t h e f l o o r o f t h e s e l l a p o s t e r i o r l y . An a r c o f
c a l c i f i c a t i o n w a s a p p a r e nt a b o v e t h e s e l l a b u t no p a r a -
s e l l a r c a l c i f i c a t i o n w a s v i s i b l e . T h e b a s a l v i e w w a s no r m a l
a nd t h e s u p e r i o r o r b i t a l f i s s u r e s i nt a c t o n b o t h s i d e s . T h e
i nf e r o - m e d i a l a s p e c t o f t h e r i g h t o r b i t a l f o r a m e n w a s s e e n
t o b e e r o d e d .
R i g h t c a r o t i d a ng i o g r a p h y s h o w e d c o nt r a s t p r e s e nt i n a
s u p r a s e l l a r a ne u r y s m o nl y 1 c m . l o ng a nd d i r e c t e d a c r o s s
t h e m i d l i ne ; t h e u p p e r p a r t o f t h e i nt e r na l c a r o t i d a r t e r y
w a s d i s p l a c e d u p w a r d s a nd l a t e r a l l y , w i t h c o ns i d e r a b l e
na r r o w i ng o f i t s l u m e n. T h e r e m a i nd e r o f t h e v i s i b l e
v a s c u l a t u r e w a s no r m a l ( Fi g . 1 ) . T h e l e f t c a r o t i d a ng i o -
g r a m w a s no r m a l a nd g o o d c r o s s - c i r c u l a t i o n w a s d e m o n-
s t r a t e d o n r i g h t c a r o t i d c o m p r e s s i o n.
T h r e e d a y s a f t e r a ng i o g r a p h y t h e r i g h t p t o s i s w a s
l e s s e ni ng a nd t h e d o w nw a r d a nd o u t w a r d m o v e m e nt h a d
i nc r e a s e d a l i t t l e i n t h e l e f t e y e . T h e f o l l o w i ng d a y a c l a m p
w a s p l a c e d o n t h e r i g h t c o m m o n c a r o t i d a r t e r y u nd e r l o c a l
a na e s t h e s i a . T h e p a t i e nt b e c a m e c o nf u s e d t h e s a m e e v e n-
i ng a f t e r t h e c l a m p w a s c l o s e d b u t no w e a k ne s s o f t h e
l i m b s a p p e a r e d .
T h e c o m m o n c a r o t i d a r t e r y w a s l i g a t e d a nd d i v i d e d 4 8
h o u r s l a t e r . T h e b l o o d p r e s s u r e d r o p p e d t o 1 0 0 / 6 0 m m .
o n t h e p a t i e nt ' s r e t u r n t o t h e w a r d . S h e d i e d t h e f o l l o w i ng
d a y , h a v i ng b e c o m e c y a no s e d , d y s p no e i c , a nd h y p o t e n-
s i v e . Ca r d i a c m a s s a g e w a s o f no a v a i l .
8 1
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D. 0 . Ha nc o c k
P o s t - m o r t e m e x a m i na t i o n ( Dr . R . J . S a nd r y ) s h o w e d a n
i nt r a s e l l a r t u m o u r w h i c h h a d s l i g h t l y i nd e nt e d t h e f l o o r
o f t h e t h i r d v e nt r i c l e . W h e n i t w a s r e m o v e d f r o m t h e
p i t u i t a r y f o s s a t h e c a r o t i d s i p h o n o n e a c h s i d e w a s f o u nd
t o b e a t t a c h e d t o i t s l a t e r a l a s p e c t s , t h a t o n t h e r i g h t
d i s a p p e a r i ng i nt o t h e s a c , t o r e a p p e a r o n i t s u p p e r s u r f a c e
( Fi g . 2 ) . T h e w a l l s o f t h e s a c w e r e i nt a c t . T h e r e w a s a l s o
e v i d e nc e o f e s s e nt i a l h y p e r t e ns i o n a nd c a r d i a c f a i l u r e .
Co r o na r y a t h e r o m a w a s f o u nd a nd t h e r i g h t c o r o na r y
a r t e r y w a s a b s e nt .
S e r i a l s e c t i o ns o f t h e a ne u r y s m a f t e r c e l l o i d i n f i x a t i o n
s h o w e d l a m i na t e d c l o t b u t f a i l e d t o d e t e c t t h e a c t u a l s i t e
o f t h e f i s t u l a .
DI S CUS S I O N
T h e r e m a r k a b l e f e a t u r e o f t h i s i nt r a s e l l a r a ne u r y s m
d e r i v e d f r o m o ne i nt e r na l c a r o t i d a r t e r y i s t h e b i l a t -
e r a l t o t a l o p h t h a l m o p l e g i a
i t p r o d u c e d .
A c o r r e c t
d i a g no s i s w a s i nf e r r e d f r o m t h e e r o s i o n o f t h e o p t i c
f o r a m e n a nd t h e a ng i o g r a m w h i c h , c o u p l e d w i t h
f a c i a l s e ns o r y i m p a i r m e nt , p l a c e d t h e l e s i o n w i t h i n
t h e c a v e r no u s s i nu s . I t i s p o s s i b l e t h a t t h i s a ne u r y s m
w a s c a u s e d b y a c o ng e ni t a l m u r a l d e f e c t r a t h e r t h a n
a t h e r o s c l e r o s i s a s t h e p a t i e nt h a d a n a b s e nt c o r o na r y
a r t e r y a nd b i l a t e r a l c e r v i c a l r i b s .
S e c t i o n o f t h e a ne u r y s m s h o w s a r e c e nt h a e m o r -
r h a g e w h i c h p r o b a b l y d e t e r m i ne d t h e p r e s e nt i ng
s y nd r o m e . I t s e e m s l i k e l y t h a t t h e s a c o c c u p i e d , a nd
w a s w e l l a c c o m m o d a t e d b y , b o t h c a v e r no u s s i nu s e s
f o r s o m e y e a r s . R a d i o l o g i c a l c a l c i f i c a t i o n w a s v i s i b l e ,
a nd f i b r o s i s w a s p r e s e nt w i t h i n t h e s a c a t i t s f u nd u s
o n t h e l e f t l a t e r a l a s p e c t .
B i l a t e r a l o p h t h a l m o p l e g i a
i s e x c e p t i o na l i n c a s e s o f
i nf r a c l i no i d a ne u r y s m a nd i s r a r e e v e n i n t h e v e r y
f e w e x a m p l e s o f b i l a t e r a l a ne u r y s m s . I nv a s i v e p i t u i t -
FI G . 1 . R i g h t c a r o t i d a r t e r i o g r a m ( l a t e r a l v i e w ) . T h e
p o s t e r i o r b o w i ng a nd na r r o w i ng o f t h e i nt e r nt a l c a r o t i d
a r t e r y i s c l e a r l y v i s i b l e .
FI G . 2 . R i g h t a nd l e f t l a t e r a l a s p e c t s o f a ne u r y s m a l s a c ;
t h e i nt e r na l c a r o t i d a r t e r y c a n b e s e e nt e nt e r i ng i t s s u b s t a nc e
( a r r o w ) .
a r y a d e no m a t a d o no t p r o d u c e t h e s y nd r o m e
( J e f f e r s o n, 1 9 4 0 ) . T h e c a v e r no u s s i nu s , a s i t s na m e
i m p l i e s , m a y a c c o m m o d a t e t h e s e l e s i o ns f o r s o m e
t i m e b e f o r e i t s ne r v o u s c o nt e nt s s h o w s i g ns o f
d a m a g e . T h e o ns e t o f s y m p t o m s i s s u d d e n, b u t i t m a y
b e a f e w w e e k s b e f o r e t h e f u l l c l i ni c a l p i c t u r e i s
e v o l v e d . N e c r o p s y m a y s h o w a n a ne u r y s m t h e a g e o f
w h i c h m u s t o f t e n b e g r e a t e r t h a n t h e d u r a t i o n o f t h e
s y m p t o m s s u g g e s t s . T h i s i m p l i e s a l o ng p e r i o d o f
s i l e nt a d a p t a t i o n u nt i l t h e l i m i t o f ne u r o l o g i c a l
t o l e r a nc e i s r e a c h e d . T h e d e g r e e o f i nv o l v e m e nt o f
t r i g e m i na l f u nc t i o n i s q u i t e h a p h a z a r d , v a r y i ng f r o m
no ne t o c o m p l e t e l o s s ( J e f f e r s o n, 1 9 5 3 ) . I nv o l v e m e nt
o f t h e m o t o r o c u l a r ne r v e s s e e m s t o b e i nv a r i a b l e ,
t h o u g h t h e nu m b e r a f f e c t e d i s no t c o ns t a nt . T h e
s i x t h ne r v e , a s w o u l d b e e x p e c t e d f r o m i t s a p p o s i t i o n
t o t h e i nt e r na l c a r o t i d a r t e r y i n t h e c a v e r no u s s i nu s ,
i s m o s t f r e q u e nt l y i m p l i c a t e d . Ul t i m a t e l y a l l c o m -
b i na t i o ns o f i nv o l v e m e nt s h o u l d o c c u r , a nd t h i s
r e p o r t o u t l i ne s o ne o f t h e m .
I w i s h t o t h a nk M r . A. 1 - u l m e f o r p e r m i s s i o n t o p u b l i s h
t h i s c a s e , Dr . G . T h o m s o n f o r t h e r a d i o l o g i c a l r e p o r t s ,
a nd Dr . R . J . S a nd r y f o r t h e ne c r o p s y f i nd i ng s .
R EFER EN CES
B o z z o l i , A. ( 1 9 3 7 ) . R i v . o t o - ne u r o - o f t a l . , 1 4 , 3 0 4 .
Da nd y , W . E. ( 1 9 3 7 ) . Z b l . N e u r o c h i r . , 2 , 7 7 .
Do l l f u s , M . A. , T a p t a s , J . , a nd B r i s a c ( 1 9 4 7 ) . B u l l . S o c . O p h t a l . P a r i s ,
p . 4 5 8 .
Ha m b y , W . B . ( 1 9 4 2 ) . J . i nt e r na t . Co l l . S u r g . , 5 , 2 1 6 .
He u e r , G . J . , a nd Da nd y , W . E. ( 1 9 1 6 ) . B u l l . J o h ns Ho p k . Ho s p . , 2 7 ,
3 1 1 .
J e f f e r s o n, G . ( 1 9 3 7 ) . B r a i n, 6 0 , 4 4 4 .
( 1 9 3 8 ) . B r i t . J . S u r g . , 2 6 , 2 6 7 .
( 1 9 4 0 ) . P r o c . r o y . S o c . M e d . , 3 3 , 4 3 3 .
( 1 9 5 3 ) . T r a ns . o p h t h a l . S o c . U. K. , 7 3 , 1 1 7 .
L o g u e , V . ( 1 9 5 1 ) . B r i t . J . S u r g . , 3 9 , 1 8 1 .
M a h o u d e a u , D. , Da u m , S . , G e o r g e , a nd R o s i e r . ( 1 9 4 9 ) . B u l l . S o c . m e d .
Ho p . P a r i s . , 6 5 , 5 0 3 .
P a r r y , R . , a nd R o g e r s , L . ( 1 9 3 9 ) . B r i t . J . S u r g . , 2 7 , 1 7 9 .
P o l i , G . d e i , a nd Z u c h a , J . ( 1 9 4 0 ) . Z b l . N e u r o c h i m . , 5 , 2 0 9 .
8 2
. . . . . . .
. ::
. . . . . .
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doi: 10.1136/jnnp.26.1.81
1963 26: 81-82 J Neurol Neurosurg Psychiatry

D. O. Hancock

intrasellar aneurysm
ophthalmoplegia due to an
A case of complete bilateral
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