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TRABAJOS ORIGINALES

“Catatrenia”: Un trastorno del Sueño


poco conocido. Descripción de tres
casos clínicos pediátricos.
Catathrenia: unknown Sleep disorder. Report 3 cases in pediatric
patients.
Tomás Mesa Latorre (*). Claudia Riffo Allende (*).

Resumen. Catatrenia (gemido nocturno) es una condición rara caracterizada por sonidos
irregulares que ocurren durante el sueño. Los comportamientos ocurren intermitentemente
durante cualquiera de las dos etapas de sueño, REM o NREM y se caracterizan por gemidos
prolongados, a menudo muy fuertes, socialmente perturbadores, durante la expiración. Es
poco conocido y espera más definición y estudios terapéuticos. Hay pocos reportes y en
su mayoría de pacientes adultos. Se presentan 3 casos en pacientes pediátricos. Palabras
clave: Catatrenia, trastorno respiratorio del sueño. Parasomnia. Gemido Nocturno. Quejido
nocturno.

Abstract. Catathrenia (nocturnal groaning) is a rare condition characterized by irregular


sounds that occur during sleep. The behaviors occur intermittently during either REM or
NREM sleep and are characterized by prolonged, often very loud, socially disruptive groaning
sounds during expiration. It is poorly understood and awaits further definition and therapeutic
studies. There are few reports mostly adult patients are presented below 3 cases in pediatric
patients. Keywords: Catathrenia, Sleep disordered breathing, Parasomnia. Nocturnal groan-
ing. Nocturnal crying.

INTRODUCCIÓN bre de catatrenia y su inclusión dentro


de las parasomnias (2-3). Catatrenia
La Catatrenia o quejido nocturno proviene del Griego Kata suave y Tre-
(Nocturnal groaning) es un trastorno nia es lamento.
del sueño raro y poco conocido, se ca-
racteriza por gemidos ocasionados du- Existen escasos reportes publicados a
rante la espiración. Fue descrita por la fecha. Su patogénesis y clasificación
primera vez en 1983 por De Roeck, y han sido fuente de debate siendo cla-
van Hoof. (1) En el 2001 Pevernagie sificada ICSD-2 como una parasomnia
la relacionó con la respiración debido a y luego reclasificada en ICSD-3 (2014)
la presencia de expiración prolongada. como un trastorno respiratorio del
Vetrugno en el 2004 propuso el nom- Sueño (4-5), de predominio del sueño

(*) Unidad de Neurología Pediátrica. División de Pediatría. Centro de Medicina del Sueño pediátrico. Universidad
Católica de Chile, Santiago de Chile.
Correspondencia: Dr Tomás Mesa Latorre. Apoquindo 3990 of. 404. Las Condes
Email: Tomásmesalatorre@gmail.com

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REM. Su relevancia clínica sigue sin reciente, existen menos de 100 casos
ser comprendidas. Las series de casos hasta la fecha, faltando seguimiento y
son pequeñas para poder caracterizar evolución de estos pacientes. (2). Re-
mejor esta enfermedad. Sin embar- cientemente se ha descrito terapia con
go, no se describen síntomas diurnos presión positiva continua en vías res-
significativos (1). Se ha descrito que piratorias con CPAP resultando satis-
luego de una inhalación prolongada le factorios en la calidad de vida, y una
sigue una espiración prolongada, que marcada reducción en la intensidad de
se presenta como bradipnea. Se aseme- los sonidos. En un porcentaje menor
ja a una apnea central en los registros se asocia a ronquidos que predominan
polisomnonográficos pero sin desa- en etapa NREM siendo estos cortos, de
turación de oxigeno, en la que se pro- alrededor de 1,5 segundos, con un so-
ducen sonidos que duran entre 2 y 49 nido de onda caótica. (8)
segundos, con una media de 12+-4,6
(4-7). Los sonidos varían entre cada DESCRIPCIÓN DE CASOS CLÍNI-
persona, pero tienden a ser el mismo COS
en cada paciente. Los ruidos son en ge-
neral en tonos altos y de gran volumen Paciente 1:
descritos en una frecuencia armónica Paciente masculino de 14 años, acude
fundamental (7). Todas las señales de junto a sus padres a consulta de tras-
gemido son rítmicas o semirritmicas, torno del sueño por episodios de so-
clasificadas como tipo I y II, se describe nido durante el sueño nocturno desde
mayor en hombre con una relación de hace algunos meses. Lo refieren como
3:1 y su rango etáreo es entre adoles- un “quejido ahogado”, se ha hecho es-
centes hasta mediana edad. La natura- porádico y hasta 2 veces por semana,
leza de este sonido es ser armónico lo mínimo una al mes. La madre preocu-
que lo diferencia del ronquido que son pada y atemorizada al escuchar por lar-
sonidos caóticos (8). gos periodos un sonido entre lamento
y ahogo. Además, la familia se despier-
La prevalencia en un centro de trastor- ta por este quejido.
nos del sueño es alrededor de 0, 5%. (2)
La mayor parte de los reportes son en El paciente no tiene conciencia de esto,
pacientes adultos, recientemente apare- solo lo que le han contado sus padres.
ce el primer reporte en niños (6). Según Sin antecedentes perinatales relevan-
el ICSD-2. El promedio de edad de ini- tes; Recién nacido de termino, adecua-
cio es 9+-10 años (rango 5-36 años). (5). do para la edad gestacional, con de-
sarrollo psicomotor normal. Examen
Los episodios suelen agruparse, se des- físico sin alteraciones y examen neu-
criben predominantemente durante el rológico normal. La madre refiere que
sueño REM (8), pero varios autores lo después del terremoto 2011, está más
han descrito en NREM. No hay alte- ansioso y con dificultades para dormir,
raciones al examen físico neurológico algo nervioso, ha bajado sus notas, y
(7-8). Se ha descrito asociación con últimamente se ha quedado dormido
laringoespasmos, pero en evaluacio- en clases. Es deportista. No hay ante-
nes otorrinolaringológicas no han en- cedentes de enfermedades neurológi-
contrado alteraciones. La evolución de cas relevantes. Su promedio académico
este trastorno ha sido relativamente actual es 5.8.

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Se realizó un polisomnograma basal madre consulta en policlínico del Cen-
nocturno (PSG): que mostró una ar- tro Médico de Trastornos del Sueño
quitectura de sueño normal, solo des- por quejarse mientras duerme en la
tacaba una disminución en el sueño noche desde aproximadamente 6 me-
REM 17%, presencia de ronquido has- ses y todas las noches. Se caracteriza
ta un 21% e índice normal de apneas- como un “quejido” o “lamento”, de alto
hipoapneas. (IAH). volumen, siendo escuchado desde las
otras habitaciones de la casa, que vie-
Paciente lleva un diario de sueño; los ne y se va. Mantenido entre 5 y 15 se-
eventos persisten un poco más espacia- gundos. Periodos variables sin emitir
dos, luego de mejoría en la higiene del sonido entre medio. Durante el even-
sueño, como la suspensión de pantallas to, mantiene boca cerrada y expresión
2 horas antes de la hora de ir a dormir. facial sin movimientos. Puede incluso,
Se complemento con una interconsulta a veces, girar su cuerpo y mover brazos
a otorrinolaringología para evaluación, en forma pausada. No se despierta. (se
que resultó sin alteraciones. observa video aportado por su familia).
Los eventos pueden durar hasta apro-
Paciente 2: ximadamente 2 horas, en medio de la
Paciente masculino de 10 años, sano, noche. Al día siguiente no recuerda lo
sin antecedentes relevantes, con de- sucedido. No le afecta en su vida diaria.
sarrollo psicomotor normal y sin his- No hay una razón desencadenante cla-
toria familiar de patología del sueño. ra. Antecedentes perinatales normales.
A los 9 años 6 meses comienza con Desarrollo psicomotor normal. Hace
eventos durante el sueño, consistentes deportes y sociabiliza bien con sus pa-
en sonidos al expirar de tipo gemido, res. Buen rendimiento escolar. Examen
prolongado de hasta 50 segundos de físico y neurológico normal. Se solici-
duración. Los episodios se conforman tó Polisomnograma, pero por motivos
en racimos o “clusters” de prolongada económicos no se realizó.
duración, apareciendo a diario o por
lo menos 3 veces por semana. Familia COMENTARIO
preocupada.
Examen neurológico normal, IMC pc Se ilustran tres casos de catatrenia en
78, Mallampati II. jóvenes, con el objetivo de comuni-
El niño no tiene quejas de somnolencia car las características clínicas y poder
diurna en el día. Estaba libre de medi- tener la sospecha diagnóstica de esta
camentos. Se objetiva por videos: un patología. En la Tabla1, se aprecia un
sonido de tono alto y prolongado y resumen de las diferentes característi-
en el PSG: eficiencia 80%, latencia de cas de los 3 pacientes. Los reportes en
sueño normal, se observa arquitectura la edad pediátrica son escasos, motivo
del sueño normal, sin desaturaciones e por lo que no se plantea el diagnóstico
IAH normal. Tampoco hay índice de habitualmente en este grupo.
movimientos periódicos de extremida-
des anormal. En los últimos años se han notifica-
dos más pacientes, como lo hace en un
Paciente 3: meta-análisis Alonso y colaboradores,
reportando 191 pacientes en 2017 (9).
Paciente masculino de 12 años, cuya

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Tabla I Caracterización de los pacientes con Catatrenia

Caso Edad Duración Descripción Frecuencia Duración Amnesia Alteración Examen Redimiento PSG
“quejido” familiar Neurologico escolar
(meses)

1 14 6 Quejido 1 mes a (¿) (+) (+) Normal Normal REM


disminuido
Ahogo 2/semana Ronquido 21%

2 10 6 Gemido 3/semana (50 seg) (+) (+ Normal Normal Normal


a diario

3 12 6 Quejido Diario (5-15 seg (+) (+) Normal Normal No realizado


Lamento

Es una situación clínica que atemoriza La realización de un polisomnogra-


al entorno, derivando en interpreta- ma (PSG), para evaluar diagnósticos
ciones variadas en los familiares, in- diferenciales debe ser considerada, ya
cluyendo emocionales, amorosas o se- que nos permite una mayor precisión,
xuales. No se ha descrito daño físico o como los micro-despertares previo
autoagresión como otras parasomnias, al evento y descartar comorbilidades,
a parte del ruido que compromete el como apneas, especialmente centrales,
sueño de los que duermen en el entor- movimientos rítmicos del sueño, etc…
no, siendo esta situación que se dio en (9)(10).
nuestros pacientes. (9)(10).
En el tercer paciente, no se pudo rea-
La relevancia clínica sigue sin ser ex- lizar un estudio polisomnográfico de
plorada, notando que en los pacientes sueño, pero fue suficiente la caracteri-
no incide en alteraciones cognitivas, zación clínica de su cuadro, mediante
emocionales, respiratorias o pondo-es- un video casero, aportado por la fa-
taturales, aunque se han descrito fatiga milia. Pensamos, que al tener un buen
y sueño no reparador, síntomas que no video, no sería obligatorio para el diag-
encontramos en nuestra serie. Notable nóstico el PSG, aunque conveniente
fue el dato que casi una quinta parte de realizarlo.
la serie de Alonso y col., eran activos
nadadores (9). En el manejo, se han descritos diferen-
tes terapias, incluyendo, yoga, medita-
Si hay alteración de la calidad de vida ción, kinesoterapia y uso de CPAP. (9)
en los familiares que pernoctan con los (10).
pacientes, alterando el sueño de ellos
y el área emocional, tal como reporta- En nuestros casos no se realizó un tra-
mos en nuestros pacientes. Puede ser tamiento específico, solo educación,
confundida con ronquidos o somni- para disminuir la ansiedad familiar y
loquia, pero una buena anamnesis es explicar a los pacientes a propósito de
suficiente para aclarar el diagnóstico, la queja de los familiares.
especialmente con la ayuda de videos,
como fue en nuestro caso 3. El seguimiento en el tiempo nos per-
mitirá caracterizar mejor la patología.

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La sospecha diagnostica es importante predominant disorder of arousal?
para poder precisar los eventos y ali- Sleep Medicine (2016)
viar al entorno. 3. Vetrugno R, Lugaresi E, Ferini-Strambi
L, et al. Catathrenia (nocturnal groan-
CONCLUSIÓN ing): what is it? Sleep 2008;31(3):308–
9.
Presentamos una serie de tres pacien- 4. Iriarte J, Campo A, Alegre M, et
tes con Catatrenia, adolescentes, con al. Catathrenia: respiratory dis-
el característico lamento nocturno, sin order or parasomnia? Sleep Med
grandes repercusiones en su estado 2015;16(7):827–30.
de salud, pero si, con compromiso de 5. American Academy of Sleep Medicine
la calidad de vida de su entorno fami- (AASM). International classification of
liar, por alteración del sueño y preocu- sleep disorders. 3rd ed. Darien: Ameri-
paciones por no saber el origen de su can Academy of Sleep Medicine; 2014
morbilidad. La sospecha diagnóstica 6. Claire Bar. Catathrenia in a four-year-
por el equipo de salud es un desafío. El old boy: a first case report. Sleep Med-
diagnóstico en clínico, y el educar y su icine 20 (2016) 131–133
seguimiento son fundamentales, moti- 7. Dae Lim Koo, Acoustic characteristic
vo por el que se presenta esta serie de of catathrenia and snoring: Different
casos clínicos. subtypes of catathrenia, Sleep Medi-
cine 13 (2012) 961–964
Agradecimientos: 8. Polysomnographic characteristics and
Agradecemos a todos los profesionales acoustic analysis of catathrenia (noc-
que han ayudado a identificar a estos turnal groaning) Min Yu1, Yongfei
pacientes, Departamento de pediatría, Wen, Liyue Xu, Fang Han and Xuemei
Centro del Sueño Universidad Católica. Gao Published 30 December 2020 •
Institute of Physics and Engineering
Conflicto de intereses in Medicine Min Yu et al 2020 Physiol.
Los autores declaran que no hay con- Meas
flicto de interés 9. Alonso J, Camacho M, Chhetri DK,
Presentado al Comité de Ética de la Guilleminault C, Zaghi S. Catathre-
Universidad Católica. nia (Nocturnal Groaning): A Social
Los pacientes tienen consentimiento Media Survey and State-of-the-Art
informado. Review. J Clin Sleep Med. 2017 Apr
15;13(4):613-622. Doi: 10.5664/
Fondos jcsm.6556.
No hubo apoyo proporcionado para fi- 10. Songu M, Yilmaz H, Yuceturk AV,
nanciamiento de este caso. Gunhan K, Ince A, Bayturan O.Songu
M, et al. Effect of CPAP therapy on
REFERENCIAS BIBLIOGRÁFICAS catathrenia and OSA: a case report and
review of the literature. Sleep Breath.
1. De Roek J, Van Hoof E, Cluydts R. 2008 Nov;12(4):401-5. doi: 10.1007/
Sleep related expiratory groaning. A s11325-008-0194-6. Epub 2008 May
case report. Sleep Res 1983;12:237. 31.
2. Panagis Drakatos. Catathrenia, a REM

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